7 september 2023.
Ik heb wat tijd besteed aan het proberen rechtzetten van de gerapporteerde prevalentie van functionele neurologische stoornissen (FNS). Zoals ik heb gedocumenteerd, hebben leiders van het FNS-veld de laatste tien jaar de bevindingen van een baanbrekend onderzoek uit 2010, Stone et al., verkeerd voorgesteld om te beweren dat deze diagnose met 16% de op één na meest voorkomende diagnose is in poliklinieken voor neurologie.
Deze dubbele claims over de prevalentiecijfers van Stone et al. zijn categorisch onjuist – zoals ik keer op keer heb aangetoond. In feite rapporteerden Stone et al. dat minder dan 6% van de patiënten in de onderzochte klinieken gediagnosticeerd werd met wat nu FNS genoemd zou worden, de nieuwe naam voor wat vroeger conversiestoornis heette; deze klinische entiteit stond dus helemaal onderaan de lijst van diagnoses. Iets anders beweren, is duidelijk een vorm van het fenomeen dat bekend staat als “diagnoseverruiming”. Er zijn geen fatsoenlijke excuses voor zulk flagrant antiwetenschappelijk gedrag als het verkeerd citeren van belangrijke gegevens uit een baanbrekend onderzoek in je vakgebied om de schijnbare prevalentie van de aandoening in kwestie bijna te verdrievoudigen.
Minstens 50 papers in verschillende tijdschriften hebben één of beide van deze onjuiste verklaringen over de percentages van FNS gevonden in Stone et al. opgenomen. Verschillende collega’s hebben deze oproepen mee ondertekend. Zoals ik in juni rapporteerde, heeft één wetenschappelijk tijdschrift – NeuroImage: Clinical – ermee ingestemd om een artikel uit 2021 van Perez et al. te corrigeren, waarin de paper uit 2010 onbetwistbaar verkeerd geciteerd werd. Ik begon toen naar die aankomende correctie te verwijzen in brieven die ik naar andere tijdschriften stuurde. Ik stuurde ook een brief rechtstreeks naar de hoofdauteurs en senior auteurs van het artikel uit 2021, waarin ik hen bedankte voor hun instemming met de correctie in NeuroImage: Clinical en vroeg hen om soortgelijke correcties te initiëren in andere papers waar ze coauteur van waren. (Ze reageerden niet.)
Vervolgens hoorde ik van NeuroImage: Clinical dat de auteurs hun toestemming voor de correctie hadden ingetrokken. Wow! Ik had nog nooit van zoiets gehoord, en mijn medeondertekenaars ook niet, maar daar was het dan. De auteurs hadden erkend dat een correctie gerechtvaardigd was – en vervolgens hadden ze die vanzelfsprekende realiteit blijkbaar niet erkend. Misschien hadden ze niet helemaal begrepen dat het corrigeren van deze overduidelijke fout in één artikel betekende dat het over de hele linie gecorrigeerd moest worden. Wie zal het zeggen? Er werd geen verklaring gegeven voor deze ongewone ommekeer.
Hoe dan ook, het wetenschappelijk tijdschrift nodigde ons uit om in plaats daarvan een brief in te dienen voor publicatie. Dat hebben we gedaan en de brief wordt nu beoordeeld. Als de brief wordt geaccepteerd, neem ik aan dat de auteurs de kans krijgen om te reageren. In de tussentijd is de brief op een preprintserver geplaatst en is hij nu openbaar, dus ik heb hem hieronder opgenomen.
**********
Onnauwkeurige referentie over FNS-prevalentie moet gecorrigeerd worden: commentaar op “Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda” [Neurobeeldvorming bij functionele neurologische stoornissen] (Perez et al., 2021), gepubliceerd in NeuroImage: Clinical
Aan de redactie:
Een artikel in NeuroImage: Clinical, “Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda” [Neurobeeldvorming bij functionele neurologische stoornissen: stand van zaken en onderzoeksagenda] (Perez et al., 2021), haalde een prominent artikel aan (Stone et al., 2010) om te beweren dat functionele neurologische stoornis (FNQ) de “tweede meest voorkomende poliklinische neurologische diagnose” is.
Deze bewering over de bevindingen van de paper uit 2010 is ondubbelzinnig onjuist. Dit moet gecorrigeerd worden. Toen we het wetenschappelijk tijdschrift voor het eerst op de hoogte brachten van deze kwestie, stemden de auteurs ermee in om een rectificatie te publiceren – een aanbod dat ze vervolgens introkken.
De paper uit 2010 was één van de vele voortkomend uit de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS), die dossiers bekeek van 36 poliklinieken neurologie en rapporteerde dat 209 van de 3781 deelnemers – minder dan 6% – de diagnose “functionele” symptomen kregen of wat ook conversiestoornis genoemd zou kunnen worden, de vroegere naam voor FNS. De studie vond hogere percentages van vele andere diagnoses, waaronder hoofdpijn (19%), epilepsie (14%), perifere zenuwaandoeningen (11%), diverse neurologische aandoeningen (10%), multiple sclerose/demyelinisatie (7%), ruggenmergaandoeningen (6%) en de ziekte van Parkinson/bewegingsstoornissen (6%).
Eerder dit jaar citeerde een paper in de European Journal of Neurology (Mason et al., 2023) een andere SNSS-paper (Stone et al., 2009) om een prevalentie van FNS in poliklinieken neurologie van 5,4% vast te stellen – ver onder het niveau dat nodig is om “2de meest voorkomende” te zijn. Opmerkelijk is dat de hoofd- en tweede auteurs van de SNSS-papers coauteurs waren van dit artikel uit 2023. Bovendien hebben de auteurs van een andere studie (Foley et al., 2022) onlangs dezelfde verkeerde voorstelling van de SNSS-bevindingen gecorrigeerd als die in Perez et al, 2021.
De “tweede meest voorkomende” bewering is gebaseerd op een parallelle bewering dat de SNSS een prevalentie van FNS vond van 16% (bv. Ludwig et al., 2018) – bijna het drievoudige van de 5,4% die recent geciteerd werd in Mason et al., 2023. De extra patiënten die in deze uitgebreide FNS-categorie werden opgenomen, waren de 10% die in de SNSS collectief werden geïdentificeerd als patiënten met “psychologische” symptomen; ze vielen in een mengelmoes van diagnostische subcategorieën, waaronder hyperventilatie, angst en depressie, atypische aangezichts-/temporomandibulaire gewrichtspijn, symptomen na hoofdletsel, fibromyalgie, RSI en alcoholmisbruik. De SNSS-rapporten bevatten een gecombineerde “functionele/psychologische” groepering maar leverden geen bewijs dat de 10% met “psychologische” symptomen voldeden of hadden kunnen voldoen aan de criteria voor FNS, wat geen uitsluitingsdiagnose is maar specifieke bevestigende klinische symptomen vereist.
De post-hocherinterpretatie van eerder gerapporteerde gegevens op een manier die FNS verwart met andere complexe aandoeningen en haar schijnbare prevalentie bijna verdrievoudigt, is een voorbeeld van het fenomeen dat bekend staat als diagnoseverruiming. Maar de bevindingen van de SNSS zijn een vaststaand feit. Het zou niet als controversieel beschouwd moeten worden om erop te wijzen dat deze bevindingen niet de bewering ondersteunen dat FNS de “tweede meest voorkomende” diagnose is in poliklinieken neurologie of dat de prevalentie 16% bedraagt. Het nauwkeurig inschatten en transparant rapporteren van prevalentiecijfers zijn kerntaken van de volksgezondheid. Het niet corrigeren van evidente fouten is schadelijk voor het wetenschappelijk proces en voor het vertrouwen van het publiek in de integriteit van de medische literatuur.
Met vriendelijke groeten,
David Tuller (corresperend auteur)
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
Berkeley, CA, USA
David Davies-Payne
Department of Radiology
Starship Children’s Hospital
Auckland, New Zealand
Jonathan Edwards
Department of Medicine
University College London
London, England, UK
Keith Geraghty
Centre for Primary Care and Health Services Research
Faculty of Biology, Medicine and Health
University of Manchester
Manchester, England, UK
Calliope Hollingue
Center for Autism and Related Disorders/Kennedy Krieger Institute
Dept of Mental Health/Johns Hopkins Bloomberg School of Public Health
Johns Hopkins University
Baltimore, MD, USA
Mady Hornig
Department of Epidemiology
Columbia University Mailman School of Public Health
New York, NY, USA
Brian Hughes
School of Psychology
University of Galway
Galway, Ireland
Asad Khan
North West Lung Centre
Manchester University Hospitals
Manchester, England, UK
David Putrino
Department of Rehabilitation Medicine
Icahn School of Medicine at Mt Sinai
New York, NY, USA
John Swartzberg
Division of Infectious Diseases and Vaccinology
School of Public Health
University of California, Berkeley
Berkeley, CA, USA.
Referenties:
Foley C, Kirkby A, Eccles F, 2022. A meta-ethnographic synthesis of the experiences of stigma amongst people with functional neurological disorder. Disability and Rehabilitation. DOI: 10.1080/09638288.2022.2155714.
Ludwig L, Pasman J, Nicholson T, et al. Stressful life events and maltreatment in conversion (functional neurological) disorder: systematic review and meta-analysis of case-control studies, 2018. Lancet Psychiatry; 5:307–320.
Mason I, Renée J, Marples I, et al, 2023. Functional neurological disorder is common in patients attending chronic pain clinics. Eur J Neurol. DOI: 10.1111/ene.15892.
Perez D, Nicholson T, Asadi-Pooya A, et al, 2021. Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda. Neuroimage Clin; 30:102623.
Stone J, Carson A, Duncan R, et al, 2009. Symptoms ‘unexplained by organic disease’ in 1144 new neurology out-patients: how often does the diagnosis change at follow-up? Brain; 132(10): 2878–2888.
Stone J, Carson A, Duncan R, et al, 2010. Who is referred to neurology clinics?—the diagnoses made in 3781 new patients. Clin Neurol Neurosurg; 112(9):747-751.
Foley C, Kirkby A, Eccles F, 2022. A meta-ethnographic synthesis of the experiences of stigma amongst people with functional neurological disorder. Disability and Rehabilitation. DOI: 10.1080/09638288.2022.2155714.
Ludwig L, Pasman J, Nicholson T, et al. Stressful life events and maltreatment in conversion (functional neurological) disorder: systematic review and meta-analysis of case-control studies, 2018. Lancet Psychiatry; 5:307–320.
Mason I, Renée J, Marples I, et al, 2023. Functional neurological disorder is common in patients attending chronic pain clinics. Eur J Neurol. DOI: 10.1111/ene.15892.
Perez D, Nicholson T, Asadi-Pooya A, et al, 2021. Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda. Neuroimage Clin; 30:102623.
Stone J, Carson A, Duncan R, et al, 2009. Symptoms ‘unexplained by organic disease’ in 1144 new neurology out-patients: how often does the diagnosis change at follow-up? Brain; 132(10): 2878–2888.
Stone J, Carson A, Duncan R, et al, 2010. Who is referred to neurology clinics?—the diagnoses made in 3781 new patients. Clin Neurol Neurosurg; 112(9):747-751.
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling admin, redactie NAHdine, ME-gids.
