30 december 2023.
Kinderarts Esther Crawley, de methodologisch en feitelijk betwiste subsidiemagneet van de Universiteit van Bristol, heeft wat de eerste resultaten lijken te zijn van haar veelgeprezen maar ernstig gebrekkige FITNET-NHS-studie, vrijgegeven – en ze zijn rampzalig. Het onderzoek, een pediatrische studie naar online CGT gebaseerd op vergelijkbaar Nederlands onderzoek dat (ten onrechte) beweerde de effectiviteit van de interventie te hebben bewezen, kreeg ongeveer een miljoen pond van het Britse National Institute for Health and Care Research.
De bevindingen werden gepresenteerd in een posterpresentatie tijdens een conferentie vorige maand in Kopenhagen. De titel: “Cost-Effectiveness of Online Cognitive Behavioural Therapy for Children with Chronic Fatigue Syndrome/ Myalgic Encephalomyelitis: FITNET-NHS.” [“Kosteneffectiviteit van online cognitieve gedragstherapie voor kinderen met chronisch vermoeidheidssyndroom/ Myalgische Encefalomyelitis: FITNET-NHS.”] De poster werd deze maand gepubliceerd in het vakblad Value in Health. De conclusie was onverbloemd: “het is onwaarschijnlijk dat FITNET-NHS (online CGT) kosteneffectief is in vergelijking met online Activiteitenmanagement binnen de eerste 12 maanden.”
En dit is de belangrijkste boodschap: als je jarenlang bezig bent met het overinterpreteren van weinig indrukwekkende onderzoeksresultaten en het maken van opgeblazen en grandioze claims over de rehabiliterende krachten van een behandeling met CGT/GET, ongeacht of de interventie individueel of in groepsverband wordt gegeven, persoonlijk of online, al dan niet vergezeld van muziektherapie, naakt of volledig gekleed (om ervoor te zorgen dat ik niet beschuldigd word van onnauwkeurigheid, wijs ik erop dat dit laatste punt een grapje is!) Deze stelregel is in overvloed van toepassing op professor Crawley, een herhaalde overtreder van aloude wetenschappelijke normen.
Een paar jaar geleden, na een onderzoek naar aanleiding van mijn klachten bij het Britse Health Research Agency, kreeg ze de opdracht om correcties aan te brengen in de ethische verklaringen van 11 verschillende papers. Haar studie uit 2017 naar het Lightning Process, dat naar mijn mening wangedrag bij onderzoek is en misschien nog wel erger, is nu voorzien van een correctie van 3000 woorden en een redactionele notitie van 1000 woorden met kwellende verklaringen waarom professor Crawley en haar collega’s precies dezelfde onbetrouwbare bevindingen mochten publiceren in de herziene versie van het artikel.
Toch hebben deze en andere zwarte vlekken op de staat van dienst van professor Crawley, zoals mij publiekelijk beschuldigen van “lasterlijk bloggen” en vervolgens weigeren uitleg te geven, haar er niet van weerhouden door te gaan met het binnenharken van overheidsgelden voor haar misplaatste experimenten – eh, “onderzoek” – op kwetsbare kinderen. Dat haar werk nog steeds institutionele steun krijgt, is een verontrustend commentaar op het gebroken ethische kompas dat blijkbaar de besluitvorming stuurt op Bristol, de Britse financieringsinstanties en de grote tijdschriften die haar werk hebben gepubliceerd.
Ik besteedde voor het eerst aandacht aan het werk van professor Crawley in 2016 nadat de FITNET-NHS-trial werd aangekondigd, een gebeurtenis die plaatsvond tijdens een spraakmakende persconferentie in het Science Media Centre (SMC). Ondanks zijn zelfbenoemde toewijding aan objectiviteit, heeft het SMC altijd het CGT/GET-behandelingsparadigma voor ME/cvs gepromoot en heeft het geholpen bij het orkestreren van negatieve berichtgeving in de pers over critici van deze psycho-gedragsmatige benadering.
In het FITNET-NHS protocol beloofden professor Crawley en haar collega’s om meer dan 700 deelnemers te werven. De helft zou worden toegewezen aan de online CGT-cursus en een standaardinterventie genaamd “activiteitenmanagement”. Het CGT-programma omvatte 19 “psycho-educatieve en CGT online-hoofdstukken voor kinderen en een parallel programma voor ouders”. Daarentegen kregen de kinderen in de activiteitenmanagementgroep “ondersteuning om inzicht te krijgen in hun basisactiviteit en om hun activiteit elke week te verhogen”, maar ze kregen geen CGT aangeboden.
Net als het grootste deel van het onderzoek op dit gebied, was FITNET-NHS een studie met open onderzoeksopzet die zich baseerde op zelfgerapporteerde, subjectieve uitkomsten – een proefontwerp vol potentieel voor een onbekende hoeveelheid vertekening. De primaire uitkomst voor het beoordelen van de effectiviteit van de interventie was fysiek functioneren op de SF-36-vragenlijst – dezelfde die gebruikt werd in PACE en aanverwante onderzoeken. Om de kosteneffectiviteit te beoordelen, vertrouwden de onderzoekers op een specifiek instrument voor levenskwaliteit, de EQ-5D-5Y, om de voor kwaliteit gecorrigeerde levensjaren (QALY’s) te berekenen; de drempel voor kosteneffectiviteit werd vastgesteld op £20.000 per QALY, een nationale norm.
Het protocol was hoopgevend:
“Als FITNET-NHS haalbaar en acceptabel (interne pilot) en effectief en kosteneffectief (volledige trial) wordt bevonden, heeft het aanbieden ervan door de NHS het potentieel om aanzienlijke gezondheidswinst op te leveren voor het grote aantal jonge mensen dat lijdt aan CVS/ME maar geen toegang heeft tot behandeling omdat er geen lokale specialistische dienst is. Dit onderzoek zal verder bewijs opleveren voor de evaluatie van het aanbieden van online CGT aan jonge mensen met chronische aandoeningen.”
Oeps! Het lijkt erop dat het bewijs – in ieder geval voor kosteneffectiviteit – niet is wat professor Crawley verwachtte. Ik vraag me af hoe ze omgaat met deze ondubbelzinnige mislukking.
**********
Rekruteringsinspanningen voor FITNET-NHS bleven ver achter de doelstellingen
Na de SMC-persconferentie was professor Crawley overal in de media om FITNET-NHS te promoten. Ondanks deze wijdverspreide publiciteit bleven de onderzoekers ver achter hun wervingsdoelstelling, zoals ze uitlegden in een protocolwijziging die in 2019 werd gepubliceerd en in een “interne pilot” over werving die werd uitgevoerd binnen de grotere proef. In plaats van de beloofde 734 deelnemers, waren de onderzoekers nu van plan om slechts 314 deelnemers te werven – minder dan de helft. Volgens het protocolamendement bleef dit drastisch verminderde doel haalbaar ondanks de wervingsuitdagingen en zou de analyse nog steeds statistisch significante, zij het minder robuuste bevindingen kunnen opleveren.
Op de poster over de kosteneffectiviteit wordt niet vermeld dat de studie niet aan de aanvankelijke rekruteringsverwachtingen heeft voldaan. Maar het geeft niettemin een somber beeld, althans voor voorstanders van CGT. Het online programma omvatte 19 “psycho-educatieve en CGT online hoofdstukken voor kinderen en een parallel programma voor de ouders.” Daarentegen werden kinderen in de activiteitenmanagementgroep “ondersteund om inzicht te krijgen in hun basisactiviteit en om hun activiteitshoeveelheid elke week te verhogen”.
De gemiddelde kosten van de online CGT-interventie (2826 pond) waren 1048 pond hoger dan de gemiddelde kosten van activiteitenmanagement. Toch was het gemiddelde voordeel van de CGT-interventie ten opzichte van activiteitenmanagement slechts 0,002 QALY’s – een minuscuul verschil. Met andere woorden, de mogelijkheid dat de online CGT kosteneffectief is, is zo klein dat het slechts “onwaarschijnlijk” genoemd wordt – zoals in de conclusies van de poster – dat het lijkt alsof deze zielige resultaten van een suikerlaagje worden voorzien.
De poster spande zich enorm in om enkele positieve goudklompjes uit het wrak te halen. Het beste wat gevonden kon worden, was een sprankje van een mogelijkheid dat de online CGT enig effect leek te hebben op degenen die ook psychiatrische diagnoses hadden. Een subgroepanalyse, vermeldde de poster, “gaf aan dat er een grotere kans is dat FITNET-NHS kosteneffectief is voor kinderen met comorbide angst/depressie.” Hm. Gezien de erbarmelijke bevindingen voor de totale steekproef, is het hebben van een “grotere waarschijnlijkheid” van kosteneffectiviteit geen indrukwekkende standaard. Toch merkte de poster op dat “er een aanzienlijke onzekerheid is in deze bevindingen.” Vertaling: deze bevindingen zijn in wezen betekenisloos en zeker niet bruikbaar voor actie.
In de conclusies schilderden de onderzoekers hun werk lachwekkend genoeg af als een belangrijke toevoeging aan de medische wetenschap, om precies te zijn: “onze studie levert een nieuwe bijdrage aan de CVS/ME-literatuur: Voor zover wij weten, is het de eerste studie die de kosteneffectiviteit van online CGT voor kinderen met ME/CVS beoordeelt, evenals de eerste studie die de kosteneffectiviteit van CVS/ME-behandeling beoordeelt voor kinderen met comorbide angst/ depressie.”
Deze opschepperij lijkt te wijzen op een opmerkelijk gebrek aan zelfbewustzijn bij professor Crawley en haar team. Nulresultaten zijn over het algemeen nuttig. Maar iedereen die dit onderzoek met een objectief oog bekijkt, had al lang geleden moeten inzien dat het geplaagd wordt door onbetrouwbare bevindingen en dat het gooien van meer geld om steeds maar weer nieuwe versies van dezelfde interventies te onderzoeken een maatstaf voor waanzin is – of op zijn minst voor wetenschappelijk analfabetisme. Deze poster onthult opnieuw het intellectuele bankroet aan de basis van het lopende project om te bewijzen dat de CGT/GET-aanpak leidt tot grote voordelen en herstel voor ME en/of CVS-patiënten.
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling ME-gids, redactie NAHdine.
