30 juni 2023.
Verschillende collega’s en ik schreven onlangs naar het tijdschrift NeuroImage: Clinical om een correctie aan te vragen in een artikel uit 2021 over functionele neurologische stoornissen (FNS). Het artikel bevatte de onjuiste bewering dat uit een baanbrekend onderzoek uit 2010 bleek dat FNS de op een na meest voorkomende diagnose was bij poliklinieken voor neurologie. In feite was FNS, destijds conversiestoornis genoemd, de achtste meest voorkomende diagnose, met een prevalentie van 5,5%. De bewering van #2 was gebaseerd op het idee dat de prevalentie bijna drie keer zo hoog was, namelijk 16%.
De hoofd- en senior auteurs van de paper, David Perez en Selma Aybek, zijn experts op dit gebied. De vele coauteurs omvatten een virtuele “who’s who” van FNS-onderzoekers. Het tijdschrift reageerde binnen enkele dagen om ons te laten weten dat de auteurs hadden ingestemd met een correctie; de redactie vroeg om onze inbreng over de voorgestelde taal. Wij beschouwden deze snelle reactie als een welkome erkenning dat het argument voor een correctie waterdicht en onbetwistbaar was. We waren echter niet tevreden over het voorstel van de auteurs en we boden alternatieve bewoordingen aan.
Vorige week hoorden we dat de auteurs ons advies niet hadden opgevolgd, maar toch hun correctie hadden uitgewerkt. We waren nog steeds van mening dat het niet voldeed aan wat gepast was, gezien de inhoudelijke aard van de aanvankelijke fout, maar we accepteerden de nieuwe versie als een uitgemaakte zaak. Ik beschreef de correctie maar publiceerde de tekst niet omdat het niet aan ons was om te publiceren.
Helaas is het artikel in kwestie slechts een van de tientallen artikels van vooraanstaande FNS-experten die ook Stone et al. hebben geciteerd om te beweren dat FNS de tweede meest voorkomende diagnose was en/of een prevalentie had van 16% in poliklinieken voor neurologie. Om het proces van het zoeken naar correcties in deze aanvullende papers ook op gang te brengen, heb ik een brief gestuurd naar Perez en Aybek. Daarin staat dat we ten minste negen andere artikelen hebben gevonden waarvoor een van hen hoofd- of senior auteur was en die soortgelijke onjuiste citaten van Stone et al. bevatten.
Hier is de brief:
Geachte Dr. Perez en Professor Aybek,
Namens onze groep wil ik u allebei bedanken voor uw akkoord om een foutieve bewering te corrigeren in een artikel uit 2021, gepubliceerd in het tijdschrift NeuroImage: Clinical. De paper, “Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda,” [Neurobeeldvorming bij functionele neurologische stoornissen: stand van zaken en onderzoeksagenda] citeerde Stone et al., een studie uit 2010, om categorisch te beweren dat functionele neurologische stoornis (FNS) de op één na meest voorkomende diagnose was bij poliklinieken voor neurologie.
Stone et al. was een van de verschillende papers die voortkwamen uit een onderzoeksproject genaamd de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS). De bewering dat FNS de #2 diagnose was, was gebaseerd op de parallelle bewering dat het bij 16% van de deelnemers aan de studie werd vastgesteld.
Zoals mijn collega’s en ik opmerkten in onze brief aan het tijdschrift, zijn deze dubbele prevalentieclaims met betrekking tot de SNSS niet houdbaar, gezien de werkelijke bevindingen. We veronderstellen dat de vanzelfsprekende discrepantie tussen de bewering in de paper en het bewijs van de SNSS de reden is waarom de redactie van het tijdschrift binnen enkele dagen reageerde op ons verzoek om een correctie. (Ik heb de medeondertekenaars van de brief aan het tijdschrift in cc gezet).
Zoals duidelijk zou moeten zijn voor iedereen die Stone et al. en andere papers van de SNSS leest, rapporteerde het onderzoek een prevalentie van minder dan 6% voor conversiestoornis, de standaardnaam voor FNS in die tijd – niet 16%. Bij het lagere percentage was het de op acht na meest voorkomende presentatie bij poliklinieken voor neurologie, niet de op een na meest voorkomende.
Het spreekt voor zich – of dat zou het toch moeten zijn – dat het ongepast is om deze gegevens post hoc te herinterpreteren en de gerapporteerde prevalentie effectief te verdrievoudigen door vele andere patiënten met “functionele” of “medisch onverklaarde” stoornissen maar niet met FNS op één hoop te gooien. De eerstgenoemde diagnoses zijn uitsluitingsdiagnoses; een FNS-diagnose daarentegen vereist de aanwezigheid van positieve klinische symptomen. Het samenvoegen van deze twee groepen deelnemers in één grotere groep en dan categorisch beweren dat ze allemaal FNS hadden, is ongegrond en niet te rechtvaardigen.
Latere prevalentiestudies zijn irrelevant bij het beoordelen van de nauwkeurigheid van verklaringen waarin Stone et al. of andere SNSS-papers worden geciteerd. Hetzelfde geldt voor de persoonlijke opvattingen van onderzoekers over prevalentiecijfers, hoe oprecht die ook zijn. We blijven verbijsterd over het feit dat het hele FNS-veld gedurende zoveel jaren verkeerde informatie lijkt te hebben verspreid over de SNSS-resultaten.
Nu de correctie voor Perez et al. aan de gang is, is het van cruciaal belang dat de tientallen andere papers met dezelfde twijfelachtige beweringen ook onder de loep worden genomen. Artikelen die exact dezelfde gegevens citeren, zouden geen totaal verschillende prevalentiecijfers moeten geven; enkele top-FNS-onderzoekers hebben in sommige papers een prevalentie van minder dan 6% onderschreven en in andere een percentage van 16%. Deze tegenstrijdige verslagen maken dit werk epidemiologisch onsamenhangend en suggereren een gretigheid om de prevalentie te hypen op een manier die de overtuigingen en belangen van de onderzoekers ten goede komt.
We hebben soortgelijke onjuiste citaten van Stone et al. gevonden in ten minste negen andere papers waarvoor een van jullie de hoofdauteur of de senior auteur was. Ik heb ze hieronder opgesomd, samen met de zinnen die gecorrigeerd moeten worden. (Het is mogelijk dat we enkele publicaties over het hoofd hebben gezien. Bovendien bevat de lijst geen artikelen waarvoor correcties nodig zijn en waarvoor één of beide van u coauteur waren, maar niet de hoofd- of senior auteur; onze groep zal die afzonderlijk behandelen).
1) Aybek S , Nicholson TR, Zelaya F, O’Daly OG, Craig TJ, David AS, Kanaan RA. Neural correlates of recall of life events in conversion disorder. JAMA Psychiatry. 2014 Jan;71(1):52-60.
***Zin die correctie vereist: “Conversiestoornis (CS), ook bekend als hysterie, is zeker geen historische entiteit, goed voor 16% van de poliklinische neurologie.”
2) Apazoglou K, Mazzola V, Wegrzyk J, Frasca Polara G, Aybek S. Biological and perceived stress in motor functional neurological disorders. Psychoneuroendocrinology. 2017 Nov;85:142-150.
***Zin die correctie vereist: “FNS vertegenwoordigt na hoofdpijn de meest voorkomende oorzaak voor een neurologisch consult.”
3) Frasca Polara G, Fleury V, Stone J, Barbey A, Burkhard PR, Vingerhoets F, Aybek S. Prevalence of functional (psychogenic) parkinsonism in two Swiss movement disorders clinics and review of the literature. J Neurol Sci. 2018 Apr 15;387:37-45.
***Zin die correctie vereist: “Prevalentieschattingen van functionele neurologische stoornissen variëren van 6 tot 15% van de patiënten die zich presenteren bij neurologische diensten en vormen de op één na meest voorkomende oorzaak voor een neurologisch consult na hoofdpijn.”
4) Jalilianhasanpour R, Ospina JP, Williams B, Mello J, MacLean J, Ranford J, Fricchione GL, LaFrance WC Jr, Perez DL. Secure attachment and depression predict 6-month outcome in motor functional neurological disorders: a prospective pilot study. Psychosomatics. 2019 Jul-Aug;60(4):365-375.
***Zin die correctie vereist: “Functionele neurologische stoornis (FNS)/conversiestoornis is een veel voorkomende neuropsychiatrische aandoening, naar schatting de op één na meest voorkomende poliklinische verwijzing naar neurologische klinieken.”
5) Ospina JP, Jalilianhasanpour R, Perez DL. The role of the anterior and midcingulate cortex in the neurobiology of functional neurologic disorder. Handb Clin Neurol. 2019;166:267-279.
***Zin die correctie vereist: “Belangrijk is dat FNS de op één na meest voorkomende verwijzing is naar de poliklinische neurologie.”
6) Cretton A, Brown R, LaFrance WC Jr, Aybek S. What does neuroscience tell us about the conversion model of functional neurological disorders? J Neuropsychiatry Clin Neurosci. 2020 Winter;32(1):24-32.
***Zin die correctie vereist: “FNS is na hoofdpijn de meest voorkomende oorzaak van een bezoek aan de neurologische afdeling”
7) Perez DL, Hunt A, Sharma N, Flaherty A, Caplan D, Schmahmann JD. Cautionary notes on diagnosing functional neurologic disorder as a neurologist-in-training. Neurol Clin Pract. 2020 Dec;10(6):484-487.
***Zin die correctie vereist: “FNS behoort tot de meest voorkomende aandoeningen die door neurologen worden gezien in poliklinische (2e alleen na hoofdpijn), instellingen voor intramurale en spoedeisende hulp.”
8) Diez I, Williams B, Kubicki MR, Makris N, Perez DL. Reduced limbic microstructural integrity in functional neurological disorder. Psychol Med. 2021 Feb; 51(3): 485-493.
***Zin die correctie vereist: “Gedurende een groot deel van de 20e eeuw werd functionele neurologische (conversie) stoornis (FNS) gemarginaliseerd in de neurologie en psychiatrie, ondanks dat het de op één na meest voorkomende reden was voor neurologische verwijzing en aanzienlijke kosten voor de gezondheidszorg met zich meebracht.”
9) Paredes-Echeverri S, Maggio J, Begue I, Pick S, Nicholson TR, Perez DL. Autonomic, endocrine, and inflammation profiles in functional neurological disorder: a systematic review and meta-analysis. J Neuropsychiatry Clin Neurosci. 2022 Winter;34(1):30-43.
***Zin die correctie vereist: “FNS is de op één na meest voorkomende aandoening die gezien wordt in poliklinieken neurologie, een bevinding die nog verergerd wordt door observaties van hoge kosten voor gezondheidszorg en slechte prognoses bij veel patiënten.”
Uit beleefdheid wilde ik u allebei erop wijzen dat onze groep van plan is om door te gaan met onze inspanningen door contact op te nemen met deze tijdschriften, met vermelding van de erkenning van fouten in het NeuroImage: Clinical en om correcties te vragen. Het zou handig zijn als u ons zou kunnen laten weten of u deze tijdschriften al zelf hebt geïnformeerd over de noodzaak van correcties, of van plan bent dit te doen. Zulke stappen van uw kant zouden het proces om ervoor te zorgen dat de medische literatuur over FNS zich aan de feiten houdt, uiteraard vergemakkelijken en versnellen.
Nogmaals bedankt voor het erkennen van de fout in de paper in NeuroImage: Clinical.
Met vriendelijke groet – David
David Tuller, DrPH
Senior Fellow in Public Health and Journalism
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
David Tuller, DrPH
Senior Fellow in Public Health and Journalism
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling admin, redactie NAHdine, ME-gids.
