9 februari 2024.
Al meer dan een jaar bekritiseer ik deskundigen op het gebied van functionele neurologische stoornissen omdat ze de bevindingen van een baanbrekend onderzoek verkeerd weergeven, waardoor de gerapporteerde prevalentie van de aandoening verdrievoudigd werd. Deze onware beweringen over de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS) – meer bepaald dat de prevalentie van FNS in poliklinieken neurologie 16% was en/of dat het de op één na meest voorkomende diagnose was – werden herhaald in meer dan 50 artikelen in de laatste tien jaar. (Ik heb deze discrepantie niet zelf ontdekt; een slimme waarnemer bracht het onder mijn aandacht).
FNS is de vernieuwde naam voor de Freudiaanse entiteit die conversiestoornis genoemd wordt, hoewel de twee verschillen in diagnostische criteria. Een conversiestoornis vereist de aanwezigheid van een geïdentificeerd trauma of psychologisch leed dat de symptomen zou hebben veroorzaakt; FNS vereist de aanwezigheid van klinische symptomen waarvan gezegd wordt dat ze niet consistent zijn met een bekende neurologische ziekte. Lang voordat deze veranderingen in 2013 werden opgenomen in de vijfde editie van het Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, gebruikten neurologen dergelijke “rule-in” [insluitings]symptomen om gevallen van psychogene of “functionele” loop- en motorische stoornissen, niet-epileptische aanvallen en sensorische stoornissen te identificeren – de drie hoofdcategorieën van conversiestoornissen.
In de SNSS werd 5,5%, niet 16% van de patiënten in het onderzoek geïdentificeerd als patiënten met symptomen van een conversiestoornis – 209 van de 3781 deelnemers. En met 5,5% stond het helemaal onderaan de lijst van presentaties bij poliklinieken neurologie.
Sindsdien heeft het FNS-veld haar blikveld echter uitgebreid tot buiten deze drie hoofdcategorieën van conversiestoornissen om een reeks cognitieve en verwante symptomen te omvatten – een onderdeel van een algemeen argument dat FNS een veel voorkomende vorm is in plaats van een relatief zeldzame. Van de 16% in de SNSS die FNS had, werd bij twee derde vastgesteld dat ze “psychologische” diagnoses hadden en symptomen die niet volledig verklaard konden worden door een neurologische ziekte. Zoals we in onze brief opmerkten, is er echter geen bewijs dat één van deze bijkomende 10% voldeed of had kunnen voldoen aan de “rule-in” [insluitings]criteria voor FNS. Het feit dat hun symptomen niet volledig verklaard konden worden, rechtvaardigt geen post-hoc, categorische herinterpretatie van hun diagnoses als FNS.
Afgestudeerde studenten epidemiologie aan Berkeley zouden sterk berispt worden voor het maken van dergelijke logische sprongen zonder enig overtuigend bewijs ter ondersteuning van de veronderstelling. Het is verbijsterend om dergelijk problematisch gedrag te zien van zoveel vooraanstaande onderzoekers – vooral omdat sommigen van hen in andere publicaties het veel lagere percentage FNS-prevalentie hebben onderschreven, zonder enige verklaring voor het verschil.
In een poging om deze onware weergave van de SNSS-bevindingen te weerleggen, heb ik een reeks blogs over de kwestie geplaatst en meerdere tijdschriften opgeroepen om correcties door te voeren. Dat leidde uiteindelijk tot een brief die deze week eindelijk werd gepubliceerd door het tijdschrift NeuroImage: Clinical na een enigszins moeizame reis. Ik heb hem hieronder in zijn geheel geplaatst. (De brief is openbaar, omdat de herziene versie als preprint is gepubliceerd). Het tijdschrift heeft ook een reactie van de auteurs geplaatst; ik zal daar in een latere post op reageren.
*********
Aan de redacteur:
Een artikel in NeuroImage: Clinical, “Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda” [Neurobeeldvorming bij functionele neurologische stoornissen: stand van zaken en onderzoeksagenda] (Perez et al., 2021), citeerde een vooraanstaand artikel (Stone et al., 2010) als bewijs voor de bewering dat functionele neurologische stoornis (FNS) de “2de meest voorkomende poliklinische neurologische diagnose” is. Hoewel studies verschillende prevalentiecijfers voor FNS hebben opgeleverd, is de bewering dat het de op een na meest voorkomende diagnose is in poliklinieken neurologie, een foutieve interpretatie van de bevindingen van het artikel uit 2010 waarnaar verwezen wordt.
FNS is de huidige naam voor wat vroeger conversiestoornis werd genoemd, de diagnose die vroeger werd gegeven aan patiënten van wie werd aangenomen dat ze psychogene motorische en loopstoornissen, sensorische stoornissen en niet-epileptische aanvallen hadden. Volgens de editie uit 2013 van het Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders en zoals opgemerkt in Perez et al., is FNS geen diagnose van uitsluiting maar vereist het de aanwezigheid van specifieke “rule-in” klinische [insluitings]symptomen die onverenigbaar worden geacht met een gekende neurologische ziekte. Sommige van deze klinische symptomen worden al lang door neurologen en andere artsen gebruikt om hen te helpen gevallen van conversiestoornis te identificeren.
Het artikel van Stone et al. (2010) was een van de vele die voortkomen uit de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS). De studie beoordeelde dossiers van meerdere poliklinieken neurologie en rapporteerde dat 209 van 3781 deelnemers, of minder dan 6%, de diagnose conversiestoornis kregen – met andere woorden, wat we nu FNS zouden noemen. In termen van rangorde stond deze groep patiënten – in de SNSS bestempeld als patiënten met “functionele” symptomen of diagnoses – ver onderaan de lijst. De studie vond hogere percentages van vele andere aandoeningen, waaronder hoofdpijn (19 %), epilepsie (14 %), perifere zenuwaandoeningen (11 %), diverse neurologische aandoeningen (10 %), multiple sclerose/demyelinisatie (7 %), ruggenmergaandoeningen (6 %) en de ziekte van Parkinson/bewegingsstoornissen (6 %).
Eerder dit jaar haalde een artikel in de European Journal of Neurology (Mason et al., 2023) een ander SNSS-artikel (Stone et al., 2009) aan om de bewering te staven dat de prevalentie van FNS in de poliklinieken neurologie 5,4 % bedroeg – veel lager dan het percentage dat nodig is om de “2de meest voorkomende” diagnose te zijn. Bovendien hebben de auteurs van een ander artikel (Foley et al., 2022) onlangs een correctie uitgebracht voor dezelfde onjuiste weergave van de FNS-prevalentie uit de SNSS-bevindingen als die welke werd geïdentificeerd in Perez et al.
De bewering dat de SNSS vond dat FNS de “2de meest voorkomende” diagnose was in poliklinieken neurologie, is gebaseerd op een parallelle en vaak herhaalde bewering dat de studie vond dat de prevalentie in deze settings 16% bedroeg (bv. Ludwig et al., 2018). Dat percentage is bijna drie keer hoger dan de prevalentie van 5,4% die recent werd belicht in Mason et al. De extra patiënten die in deze sterk uitgebreide FNS-categorie werden opgenomen, waren nog eens 10% die collectief in de SNSS werden geïdentificeerd als patiënten met “psychologische” symptomen of diagnoses. Deze “psychologische” patiënten vielen in een reeks klinische subcategorieën, waaronder hyperventilatie, angst en depressie, atypische aangezichts-/temporomandibulaire gewrichtspijn, symptomen na hoofdletsel, fibromyalgie, RSI en alcoholmisbruik. Het SNSS-artikel, geciteerd door Perez et al., rapporteerde dat een gecombineerde groepering van de patiënten met “functionele en psychologische” symptomen of diagnoses een prevalentie had van 16% maar gaf geen bewijs dat de 10% opgenomen onder het “psychologische” label voldeed, of had kunnen voldoen, aan de expliciete FNS-vereiste voor rule-in klinische symptomen.
FNS is geen synoniem van de bredere “functionele en psychologische” categorie in de SNSS en zou niet voorgesteld mogen worden alsof dat wel zo was. De post-hoc-herinterpretatie van eerder gerapporteerde gegevens op een manier die FNS verwart met andere complexe aandoeningen – waarbij de schijnbare prevalentie bijna verdrievoudigd wordt – is een voorbeeld van het fenomeen dat bekend staat als “diagnoseverruiming”. In elk geval zijn de SNSS-resultaten een vaststaand feit. Wat toekomstige studies ook mogen uitwijzen over de percentages van FNS, de gepubliceerde bevindingen die Perez et al. aanhalen en die in deze brief aan bod komen, ondersteunen noch de bewering dat het de “2de meest voorkomende” diagnose is in poliklinieken neurologie, noch de daarmee verband houdende bewering dat de prevalentie op deze plaatsen 16% bedraagt.
Met vriendelijke groeten,
David Tuller (corresponderend auteur)
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
Berkeley, CA, USA
David Davies-Payne
Department of Radiology
Starship Children’s Hospital
Auckland, New Zealand
Jonathan Edwards
Department of Medicine
University College London
London, England, UK
Keith Geraghty
Centre for Primary Care and Health Services Research
Faculty of Biology, Medicine and Health
University of Manchester
Manchester, England, UK
Calliope Hollingue
Center for Autism and Related Disorders/Kennedy Krieger Institute
Department of Mental Health/Johns Hopkins Bloomberg School of Public Health
Johns Hopkins University
Baltimore, MD, USA
Mady Hornig
Department of Epidemiology
Columbia University Mailman School of Public Health
New York, NY, USA
Brian Hughes
School of Psychology
University of Galway
Galway, Ireland
Asad Khan
North West Lung Centre
Manchester University Hospitals
Manchester, England, UK
David Putrino
Department of Rehabilitation Medicine
Icahn School of Medicine at Mt Sinai
New York, NY, USA
John Swartzberg
Division of Infectious Diseases and Vaccinology
School of Public Health
University of California, Berkeley
Berkeley, CA, USA
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling admin, redactie NAHdine, ME-gids.
