24 juni 2023.
Jarenlang hebben deskundigen op het gebied van functionele neurologische stoornissen (FNS) een baanbrekend onderzoek in hun vakgebied aangehaald om te beweren dat de diagnose de op één na meest voorkomende presentatie was bij poliklinieken voor neurologie, met een prevalentie van 16%. Deze bewering was en is absoluut niet waar. Uit de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS), die zo’n twaalf jaar geleden meerdere artikelen opleverde, bleek dat 209 van de 3781, of 5,5%, conversiesymptomen hadden. (Conversiestoornis is de oude naam voor FNS.) Met dat percentage was het de achtste meest voorkomende presentatie in de SNSS, niet de tweede.
Ongeveer een jaar geleden werd ik door een gewaardeerde bron op deze discrepantie gewezen. Ik blogde en postte op sociale media over de kwestie. Ik schreef ook twee keer naar een groot tijdschrift om een correctie te vragen in een zo’n paper. Ik kreeg geen reactie. Twee weken geleden stuurde ik een brief met een verzoek om correctie naar een ander belangrijk tijdschrift, NeuroImage: Clinical. Verschillende collega’s – van Berkeley, Columbia, Johns Hopkins, University College London, etc. – ondertekenden de brief.
De auteurs hebben er nu mee ingestemd om de onjuiste bewering te corrigeren dat de SNSS vond dat FNS de op een na meest voorkomende presentatie was. De correctie is in sommige opzichten ontoereikend. Niettemin hoop ik dat het betekent dat ze ten minste niet langer de SNSS zullen aanhalen om te beweren dat FNS de op een na meest voorkomende presentatie is in poliklinieken neurologie, met een prevalentie van 16%. Ik hoop ook dat de FNS-experten nu zelf correcties zullen aanbrengen in de tientallen artikelen die deze onware gegevenspunten bevatten. Het zal een moeizaam proces zijn voor alle betrokkenen als onze groep brieven moet sturen naar tijdschriftredacties over elk van deze artikelen.
Ik moet zeggen dat ik onder de indruk was van de snelheid waarmee het tijdschrift ons verzoek behandelde. Binnen vijf dagen na het versturen van onze eerste brief, hoorde ik iets van een redacteur, Anna Bonkhoff* [ik had deze naam aanvankelijk verkeerd gespeld als Bankhoff. Mijn excuses voor de fout], die de input van onze groep zocht over het voorgestelde taalgebruik voor een correctie. Ik schreef deze snelle actie toe aan de integriteit van het tijdschrift; de auteurs zelf hebben eerder weinig interesse getoond om op deze zorgen te reageren en de rotzooi op te ruimen. De auteurs begrepen waarschijnlijk dat een correctie in één artikel betekende dat het moeilijk zou zijn om bezwaar te maken tegen verzoeken om correcties in elk ander artikel met dezelfde verkeerde informatie.
Dit was de zin in kwestie: “”Deze hernieuwde interesse [in FNS] loopt parallel met de erkenning dat FNS de tweede meest voorkomende neurologische diagnose is bij ambulante patiënten, waarbij veel patiënten chronisch symptomatisch blijven en hoge zorgkosten maken.” De verwijzing was naar Stone et al., een artikel uit 2010 dat voortkwam uit de SNSS.
Het oorspronkelijke voorstel van de auteurs was om de bewering #2 te verwijderen en simpelweg te zeggen dat FNS een “veel voorkomende” presentatie was. Wij reageerden als groep dat we die oplossing onvoldoende vonden. Dit is wat we schreven:
Geachte Dr. Bonkhoff,
Ik heb overlegd met mijn collega’s, en eerst willen we het tijdschrift en de auteurs bedanken voor de snelle erkenning dat Perez et al. een fout bevat die een corrigendum vereist. Ik denk dat het eerlijk is om te zeggen dat dit soort snelle actie niet vaak voorkomt bij academische publicaties, dus het wordt zeer op prijs gesteld.
De voorgestelde formulering is volgens ons zeker een stap in de goede richting maar op zich niet voldoende. De oorspronkelijke zin vergeleek FNS met andere diagnoses door het de op een na meest voorkomende presentatie te noemen terwijl er onnauwkeurig verwezen werd naar bevindingen van de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS). Om de verkeerde indruk die deze bewering wekte ongedaan te maken, zou de vervangende zin FNS ook in de context van andere diagnoses moeten plaatsen.
Vanuit ons perspectief is het niet voldoende om het “veel voorkomend” te noemen en het daarbij te laten. Ten eerste is het begrip “veel voorkomend” afhankelijk van de omstandigheden. Lezers van het artikel zouden gemakkelijk kunnen veronderstellen dat “veel voorkomend” betekent 20% of 30% of 40% van de patiënten – niet 5,5%. Ten tweede geeft de voorgestelde formulering niet aan dat FNS uiteindelijk niet de tweede diagnose was in de SNSS maar onderaan de lijst op #8 – na hoofdpijn, epilepsie, perifere zenuwaandoeningen, diverse neurologische aandoeningen, multiple sclerose/demyelinisatie, ruggenmergaandoeningen en de ziekte van Parkinson/bewegingsstoornissen. Daarom zou het verwijzen naar FNS als “vaak voorkomend” niet volledig het probleem oplossen dat in de eerste plaats door de oorspronkelijke onjuiste vermelding werd gecreëerd.
(Terzijde: de zinsnede “poliklinische neurologische diagnose” is dubbelzinnig en kan gemakkelijk verkeerd geïnterpreteerd worden, zodat deze diagnoses gesteld werden in de eerstelijnszorg en niet in de secundaire zorg (d.w.z. neurologische afdelingen).
Nog een opmerking: twee van de coauteurs van Perez et al., professoren Alan Carson en Jon Stone, zijn ook coauteurs van een nieuwe paper met de titel “Functional neurological disorder is common in patients attending chronic pain clinics” [Functionele neurologische stoornis komt vaak voor bij patiënten die naar een pijnkliniek gaan], dat op 23 mei werd gepubliceerd in het European Journal of Neurology. Dit artikel, dat de SNSS-bevindingen aanhaalt, rapporteerde dat “de prevalentie van typische FNS bij patiënten die poliklinieken voor neurologie bezoeken, 5,4% is”. (Aangezien deze “typische FNS”-groep 209 van de 3781 patiënten omvatte, zoals we in onze oorspronkelijke communicatie met u opmerkten, is het onduidelijk waarom het vermelde cijfer 5,4% is en niet 5,5%).
Gezien deze meest recente definitieve verklaring over de SNSS, lijkt het redelijk om voor te stellen dat Perez et al. een even duidelijke beschrijving geeft van de prevalentie van “typische” FNS. Wij bevelen één van de volgende opties aan om de oorspronkelijke zin te vervangen:
“Deze hernieuwde belangstelling komt overeen met de erkenning dat FNS een relatief veel voorkomende diagnose is in neurologische poliklinieken, die gevonden wordt in 5,5% van de verwijzingen, waarbij veel patiënten chronisch symptomatisch blijven en hoge kosten voor gezondheidszorg maken.” (Of 5,4%, als onze berekening op de een of andere manier fout is).
“Deze hernieuwde belangstelling komt overeen met de erkenning dat FNS een relatief veel voorkomende diagnose is in poliklinieken voor neurologie, die bijna even vaak wordt aangetroffen als multiple sclerose en Parkinson, waarbij veel patiënten chronisch symptomatisch blijven en hoge kosten voor de gezondheidszorg maken.”
Nogmaals bedankt voor de gelegenheid om commentaar te leveren op deze voorgestelde correctie met betrekking tot het foutieve citaat in Perez et al. We kijken uit naar de oplossing van deze kwestie.
Hoogachtend,
David
David Tuller, DrPH
Senior Fellow in Public Health and Journalism
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
**********
Het tijdschrift reageert, en wij reageren opnieuw
Die brief is afgelopen maandag verstuurd. Vanmorgen ontving ik een antwoord van de hoofdredacteur, Dr. Andrew Zalesky, dat de auteurs de correctie hadden herzien en dat deze zo snel mogelijk zou worden gepubliceerd. Net zoals in het vorige voorstel, bevat de correctie de verklaring dat FNS “veel voorkomt” maar merkt dan, in een bijkomende paragraaf, op dat het rangschikken van diagnoses in volgorde een uitdaging is omdat verschillende studies verschillende percentages opleveren, afhankelijk van kwaliteit en methodologie. De correctie haalt vervolgens ander onderzoek aan om hun bewering te staven dat FNS “vaak” voorkomt. (Meer over dat bijkomend onderzoek in een latere post.) Op mij komt het over alsof de auteurs zichzelf proberen vrij te pleiten van verantwoordelijkheid voor het maken van een valse bewering door te suggereren dat de hele inspanning om de prevalentie in te schatten, beladen is met problemen. Dat zou waar kunnen zijn, maar dit antwoord doet de voor de hand liggende vraag rijzen waarom deze experten de laatste tien jaar hebben doorgebracht met het maken van declaratieve beweringen dat FNS de tweede meest voorkomende diagnose is.
Hieronder staat mijn antwoord aan Dr. Zalesky:
Geachte Dr. Zalesky,
Hartelijk dank voor uw antwoord. We stellen de snelheid waarmee u en Dr. Bonkhoff deze zaak hebben aangepakt, zeer op prijs.
De beslissing van toponderzoekers om herhaaldelijk onware informatie te verspreiden over een baanbrekende studie in hun vakgebied heeft geleid tot grote verwarring over de werkelijke prevalentie van FNS – niet in het minst, ongetwijfeld, bij artsen die sommige van deze patiënten uiteindelijk zien en behandelen. Wij blijven geloven dat het woord “vaak” op zich verkeerd begrepen kan worden. We blijven ook van mening dat de meest geschikte methode om deze fout te corrigeren, zou zijn om de feitelijke informatie te verstrekken van het onderzoek waarvan de bevindingen verkeerd zijn weergegeven. Desalniettemin waarderen we het dat de auteurs hun fout hebben erkend en accepteren we dat het proces nu is afgerond.
Zoals gesuggereerd wordt door de hardnekkige bewering dat de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS) vond dat FND de #2 presentatie was in neurologische klinieken, lijken vooraanstaande deskundigen soms FNS waar te nemen zelfs zonder de positieve klinische symptomen die nu vereist zijn om een diagnose te stellen – of ze zijn ten minste bereid om zulke patiënten op te nemen in hun gerapporteerde prevalentiecijfers. Het fenomeen van het interpreteren (of verkeerd interpreteren) van gegevens om de schijnbare prevalentie van ziekten te maximaliseren, heeft een naam in de volksgezondheid en epidemiologie. Het wordt “diagnoseverruiming” genoemd.
Om deze correctie in perspectief te plaatsen, is het ook de moeite waard om te wijzen op een andere recente verwijzing – een nauwkeurige verwijzing naar de prevalentie van FNS die gevonden werd in de SNSS. Professor Jon Stone, een coauteur van Perez et al., is ook de hoofdauteur van Stone et al.,, de studie uit 2010 van de SNSS die aangehaald wordt in Perez et al.. Bovendien is professor Stone een van de twee coauteurs van het hoofdstuk over “conversiestoornis” op de medische opleidingssite UpToDate. (Conversiestoornis is de vroegere naam voor wat nu FNS heet. Het is onduidelijk waarom UpToDate deze verouderde term nog steeds gebruikt). Een opmerking onderaan dit gedeelte geeft aan dat het in juni 2022 is bijgewerkt.
In de paragraaf over epidemiologie stelt het artikel dat “de prevalentie van conversiesymptomen in klinische settings varieert van 2 tot 6 procent”. In de paragraaf worden drie onderzoeken aangehaald, waaronder Stone et al.: “in een prospectief onderzoek onder 3781 poliklinische neurologiepatiënten werd vastgesteld dat er bij 6 procent sprake was van een conversiestoornis.” Deze uitspraak is duidelijk in tegenspraak met de bewering dat de studie vond dat FNS de op één na meest voorkomende vorm was, wat zelf weer gebaseerd is op de bewering dat de prevalentie 16% was.
Het blijft verbijsterend dat deskundigen op dit gebied, inclusief coauteurs van de SNSS, niet aarzelden om de gerapporteerde prevalentie van die studie te verdrievoudigen door vele andere deelnemers die mogelijk “functionele” stoornissen hadden maar niet voldeden aan de specifieke diagnostische criteria voor FNS, op één hoop te gooien – alsof de criteria optioneel of irrelevant waren. Ze weten duidelijk dat de SNSS in feite niet vond dat FNS de nummer 2 diagnose was, zoals blijkt uit de verschillende correcte citaten van de gegevens. Toch doorspekt deze valse bewering nu de medische literatuur.We hopen dat FNS-experts deze correctie ter harte zullen nemen en voorzichtiger zullen zijn met het citeren van de SNSS in toekomstige papers. De vele coauteurs van Perez et al., een virtuele wie is wie van leiders in het veld, zouden ook kunnen overwegen om soortgelijke correcties aan te brengen in elk artikel van hen dat dezelfde foutieve aanhaling bevat.
Nogmaals bedankt. Nu deze kwestie geregeld is, ben ik van plan om erover te bloggen. (Ik heb de oorspronkelijke brief die we stuurden gepost, maar ik heb me onthouden van verder publiek commentaar terwijl de kwestie werd besproken). Ik zal de link doorsturen naar alle posts die ik schrijf.
Hoogachtend,
David
David Tuller, DrPH
Senior Fellow in Public Health and Journalism
Center for Global Public Health
School of Public Health
University of California, Berkeley
**********
Nog wat gedachten over deze kwestie…
Zoals opgemerkt in mijn antwoord aan Dr. Zalesky, geloven we nog steeds dat het gebruik van “veel voorkomend” op zichzelf problematisch is – het kan voor iedereen van alles betekenen. De auteurs willen duidelijk niet gehouden worden aan het cijfer van 5,5% uit de SNSS, ook al is dat het grootste en meest gezaghebbende onderzoek over dit onderwerp. In plaats daarvan laten ze de betekenis van “veel voorkomend” liever vaag, zodat lezers het kunnen interpreteren zoals ze willen. Vermoedelijk geloven ze dat de hogere percentages nauwkeuriger zijn dan 5,5%; ik neem aan dat ze daarom deze bewering herhaaldelijk hebben gedaan. Maar zelfs als dat hun overtuiging is, rechtvaardigt het niet de verdraaiing van de bevindingen van de SNSS.
Er is een indrukwekkende hoeveelheid lef voor nodig om gegevens routinematig verkeerd te citeren op deze manier; het is moeilijk voor te stellen dat afgestudeerde Berkeley-studenten op mijn afdeling weg zouden komen met zo’n verkeerde voorstelling van zaken in hun proefschriften zonder ernstige repercussies. Het is ook verbijsterend dat het hele veld van FNS deze onjuiste citaten heeft geaccepteerd zonder duidelijke vragen. Het feit dat medische toptijdschriften in de afgelopen tien jaar tientallen artikelen hebben gepubliceerd met deze onbetwistbaar onware beweringen, betekent dat het peerreviewproces gefaald heeft. Ik hoop dat deze situatie ertoe leidt dat auteurs, beoordelaars en redacteuren van tijdschriften eens goed gaan nadenken over de juiste manier om onderzoeksresultaten te citeren – hoewel ik daar mijn adem niet voor zal inhouden.
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling admin, redactie NAHdine, ME-gids.
