Onderzoekers van DePaul University en Lurie Children’s Hospital screenen 10.000 kinderen en tieners in door de NIH gefinancierde studie
DePaul University, 23 januari 2020
Afro-Amerikaanse en latinojongeren hadden twee keer zo veel kans om te leven met niet-gediagnosticeerd chronisch vermoeidheidssyndroom, volgens nieuw onderzoek van DePaul University en Ann & Robert H. Lurie Children’s Hospital of Chicago.
CHICAGO – De meeste jongeren die leven met Myalgische Encefalomyelitis/chronisch vermoeidheidssyndroom (ME/cvs) zijn niet gediagnosticeerd, volgens een nieuwe prevalentiestudie van onderzoekers aan DePaul University en Ann & Robert H. Lurie Children’s Hospital of Chicago, gepubliceerd door het wetenschappelijk tijdschrift Child & Youth Care Forum. Leonard A. Jason, een professor psychologie aan DePaul University, leidde de zevenjarige studie die meer dan 10.000 kinderen en tieners in de omgeving van Chicago screende.
De onderzoekers vonden dat minder dan 5% van de jongeren in de studie die positief testten op ME/cvs, al gediagnosticeerd waren met de ziekte. Van de kinderen die geëvalueerd werden, hadden Afro-Amerikaanse en latinojongeren twee keer zoveel kans om ongediagnosticeerd met ME/cvs te leven. De studie werd gefinancierd door de Eunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development, één van de National Institutes of Health. Jason bestudeert ME/cvs al meer dan 30 jaar en zegt dat de ziekte een impact kan hebben op alle aspecten van het leven van een kind, van fysiek functioneren tot schoollopen en deelnemen aan buitenschoolse activiteiten.
Leonard A. Jason is een professor psychologie aan DePaul University die in de afgelopen 30 jaar voornamelijk chronisch vermoeidheidssyndroom bij volwassenen bestudeerd heeft. Hij is ook directeur van het Center for Community Research in DePaul’s College of Science and Health. (DePaul University/Jamie Moncrief)
“Wat betreft een aandoening die zo invaliderend is als deze, reageert de gezondheidszorg niet goed,” zei Jason. “Er zijn niet veel artsen die opgeleid en bekwaam zijn in het diagnosticeren en behandelen van deze ziekte, en ons gezondheidszorgsysteem heeft geen geweldig werk geleverd om mensen die getroffen zijn, te proberen helpen,” zei Jason, directeur aan DePaul’s Center for Community Research.
Jason werkte samen met medehoofdonderzoeker Dr. Ben Z. Katz, een pediatrisch infectiespecialist aan het Ann & Robert H. Lurie Children’s Hospital of Chicago. Katz is ook een professor pediatrie aan Northwestern University Feinberg School of Medicine. Hij werkt sinds eind jaren 1990 samen met Jason en zijn groep.
“Onze bevinding dat de meeste jongeren met ME/cvs nog niet gediagnosticeerd zijn, is vergelijkbaar met bevindingen bij volwassenen,” zei Katz. “We hebben absoluut betere manieren nodig om mensen met deze ziekte te identificeren en om doeltreffende interventies te ontwikkelen voor hen. In het bijzonder moeten we Afro-Amerikaanse en latinojongeren bereiken, aangezien in onze studie deze groepen een hogere prevalantie van ME/cvs hadden.”
De prevalentie van pediatrische ME/cvs staat ter discussie, dus Jason en Katz wilden een steekproef van diverse etnische, socio-economische en demografische achtergronden. Andere prevalentiestudies naar ME/cvs zijn afkomstig van tertiaire zorgcentra, waardoor mensen die geen toegang hebben tot gezondheidszorg uitgesloten worden, legde Jason uit. De onderzoekers gebruikten een aanpak op maat door een grondig medisch en psychiatrisch onderzoek toe te voegen, en toegang te bieden tot hoogkwalitatieve screening voor degenen die risico lopen op de ziekte.
Dr. Ben Z. Kats is een pediatrisch infectiespecialist aan het Ann & Robert H. Lurie Children’s Hospital of Chicago. Hij is ook professor pediatrie aan Northwestern University Feinberg School of Medicine. (Lurie Children’s Hospital/Jan Terry).
Onderzoekers screenden een willekeurige steekproef van 10.119 jongeren tussen 5 en 17 jaar uit 5622 huishoudens. Het eerste stadium was een telefonisch interview met ouders en mantelzorgers over de gezondheid en het gedrag van hun kinderen en tieners. Het missen van school vanwege vermoeidheid was een van de meest voorkomende symptomen onder de jongeren die een hoger risico op ME/cvs vertoonden, en was een alarmsignaal voor ouders, zei Jason.
Van degenen die positief scoorden via de telefoon, gingen 165 jongeren door naar medische en psychiatrische onderzoeken. Na evaluaties heeft een team van artsen definitieve diagnoses gesteld. Jongeren kregen een diagnose van ME/cvs als ze voldeden aan gevalsdefinities. Van de 42 jongeren die de diagnose ME/cvs kregen, werden er slechts 2 (4.8%) eerder al gediagnosticeerd.
De prevalentie van pediatrische ME/cvs was 0.75%, wat iets minder is dan 1%, met een hogere prevalentie onder Afro-Amerikaanse en latinojongeren in vergelijking met hun blanke leeftijdsgenoten. “Het is duidelijk dat ook kleurlingen deze ziekte krijgen, en er bestaat een mythe dat je van de blanke middenklasse moet zijn om ME/cvs te hebben,” zei Jason.
Een gebrek aan toegang tot gezondheidszorg, en dus minder kans op een vroege diagnose, zou volgens Jason deze raciale ongelijkheid kunnen verklaren. “Er zijn barrières voor onderzoekers om toegang te krijgen tot achtergestelde populaties. Ze hebben vaak minder vertrouwen in instellingen, en ze hebben misschien ook geen tijd om hun kinderen naar afspraken te brengen,” zei Jason.
En er is nog steeds stigma en onbegrip over ME/cvs onder zorgverleners. “Ze geloven misschien niet dat dit een aandoening is, of schrijven ze toe aan vermoeidheid,” zei Jason.
De bevindingen wijzen op de nood aan betere manieren om jongeren met deze ziekte te identificeren en te diagnosticeren, zei Jason, die tijdens zijn 45-jarige professionele carrière aan DePaul meer dan 46 miljoen dollar [een kleine 42 miljoen €] aan onderzoekssubsidies ontvangen heeft. Coauteurs van de studie zijn doctoraatsstudenten Madison Sunnquist, Chelsea Torres, Joseph Cotler en Shaun Bhatia van DePaul University.
“We proberen mensen met deze ziekte te helpen met informatie die gebruikt kan worden om te pleiten voor meer middelen voor diagnose en behandeling,” zei Jason.
De studie, “The Prevalence of Pediatric Myalgic Encephalomyelitis/Chronic Fatigue Syndrome in a Community-Based Sample,” [De prevalentie van pediatrische Myalgische Encefalomyelitis/ Chronisch Vermoeidheidssyndroom in een maatschappelijke steekproef,” kreeg steun via beursnummer R01 HD072208.
###
Bron:
Leonard A. Jason
ljason@depaul.edu
773-325-2018
Perscontact:
Kristin Mathews
kristin.mathews@depaul.edu
312-362-7735
© DePaul Newsroom. Vertaling Zuiderzon, redactie Abby, ME-gids.
Oorspronkelijke Paper
Gepubliceerd: 23 januari 2020
Prevalentie van Pediatrische Myalgische Encefalomyelitis/Chronisch Vermoeidheidssyndroom via een maatschappelijke steekproef
Leonard A. Jason, Ben Z. Katz, Madison Sunnquist, Chelsea Torres, Joseph Cotler & Shaun Bhatia
Child & Youth Care Forum (2020)
Abstract
Achtergrond
De meeste pediatrische prevalentiestudie naar myalgische encephalomyelitis/ chronisch vermoeidheidssyndroom (ME/cvs) zijn gebaseerd op gegevens van tertiaire zorgcentra, een proces dat bekend staat om zijn systemische bias, zoals het uitsluiten van jongeren van lagere socio-economische status en van mensen die minder kans hebben op toegang tot gezondheidszorg. Bovendien bevatten de meeste epidemiologische studies naar kinderen met ME/cvs geen grondig medisch en psychiatrisch onderzoek. Het doel van deze studie was, om de prevalentie van pediatrische ME/cvs te bepalen via een etnisch en sociodemografisch diverse maatschappelijke steekproef.
Methode
Een steekproef van 10.119 jongeren tussen 5 en 17 jaar uit 5622 huishoudens in het grootstedelijk gebied van Chicago. Na evaluaties heeft een team van artsen definitieve diagnoses gesteld. Jongeren kregen een diagnose van ME/cvs als ze voldeden aan de criteria voor drie geselecteerde gevalsdefinities [n.v.d.r.: Fukudacriteria (1994), Pediatrische Criteria (Jason et al., 2006) en IOM-criteria (2015)]. Een probabilistische meerfasenformule werd gebruikt voor uiteindelijke prevalentieberekeningen.
Resultaten
De prevalentie van pediatrische ME/cvs was 0.75%, met een hoger percentage Afro-Amerikanen en latino’s dan blanken. Van de jongeren gediagnosticeerd met ME/cvs, was minder dan 5% eerder gediagnosticeerd met de ziekte.
Conclusies
Veel jongeren met de ziekte zijn nog niet gediagnosticeerd met ME/cvs. Deze bevindingen wijzen op de nood aan betere manieren om jongeren met deze ziekte te identificeren en te diagnosticeren.
Citeren?
Jason, L.A., Katz, B.Z., Sunnquist, M. et al. The Prevalence of Pediatric Myalgic Encephalomyelitis/Chronic Fatigue Syndrome in a Community-Based Sample. Child Youth Care Forum (2020). https://doi.org/10.1007/s10566-019-09543-3
N.v.d.r. Er bestaat discussie omtrent de wel erg hoge inschatting van de prevalentiecijfers voor ME/cvs onder Amerikaanse jongeren. We kunnen ons daarnaast niet voorstellen dat het percentage ongediagnosticeerde kinderen in de meeste EU-landen zo ontzettend hoog zou liggen. Het Amerikaanse systeem zit heel anders in elkaar, en de drempel tot gezondheidszorg kan er extreem hoog liggen in bepaalde segmenten van de maatschappij. Lees bijvoorbeeld de twitterdraad van Michiel Tack en de kanttekeningen die Amerikaanse patiënten hierbij maken: https://twitter.com/mtackcvs/status/1220422329202855936
https://twitter.com/MTackCVS/status/1220422641028345867
4) So there was probably some selection bias. Households who know somebody with significant fatigue might be more inclined to respond and participate in the study, which is why I suspect the calculated prevalence rate is an overestimation.
Uit onderzoek van Leonard Jason blijkt dat veel jongeren ME/cvs hebben
Simon McGrath, ME/CFS Research Review, 4 februari 202. Update 15/2/20
Uit een nieuwe studie blijkt dat 0.75%, of 1 op 130 jongeren, ME/cvs hebben. Dat zijn veel mensen die met de ziekte leven. Slechts 5% van degenen die gediagnosticeerd zijn met de ziekte, hadden reeds een diagnose gekregen. De prevalentie nam snel toe naarmate kinderen in de adolescentie kwamen. En ME/cvs leek vaker voor te komen bij Afro-Amerikaanse en latinojongeren dan bij blanken.
Hoe kom je erachter hoe vaak een ziekte voorkomt wanneer ze moeilijk te diagnosticeren is, de meeste artsen er weinig over weten en velen ze als triviaal beschouwen ? ME/cvs is zo’n ziekte. Als je artsen vraagt om het aantal mensen te rapporteren die ze gediagnosticeerd hebben, dan mis je waarschijnlijk veel echte gevallen, en studies die deze methode gebruikten, concludeerden dat ME/cvs zeldzaam is. Een betere benadering, die gebruikt werd in deze nieuwe studie, is om grote aantallen mensen in de samenleving te screenen om degenen te vinden die mogelijk de ziekte hebben, en dan een grondig medisch onderzoek te doen bij deze patiënten om vast te stellen wie ze werkelijk heeft.
De prevalentie van pediatrische ME/CVS via een maatschappelijke steekproef (Jason, 2020)
Professor Leonard Jason (foto hierboven) en Dr. Ben Katz leidden de nieuwe studie en ze schatten dat 0.75% van de jongen mensen tussen 5 en 17 jaar ME/cvs hebben, ruwweg één op de 130. De schatting is niet exact, en de studieauteurs zeggen dat het cijfer ten laagste op 0.54% en ten hoogste op 0.96% kan liggen. De laagste schatting zou betekenen dat 290.000 Amerikaanse jongeren de ziekte hebben, en 55.000 Britse. Wat suggereert dat ME/cvs verre van zeldzaam is en veel jonge levens ruïneert.
De geschatte 0.75% is aanzienlijk hoger dan de meeste algemeen aanvaarde schattingen voor volwassenen. De CDC schatten dat 0.24% van de volwassenen ME/cvs had en Jason schatte 0.42%, beide maakten gebruik van een maatschappelijke screening vergelijkbaar met deze gebruikt in de nieuwe studie. ME/cvs treft veel volwassenen, maar het lijkt nog een vaker voorkomend probleem voor kinderen.
Het belangrijkste voor kinderen is om geaccepteerd te worden door hun leeftijdsgenoten en als je niet de energie hebt om sociale contacten te onderhouden en dingen te doen met hen en deze vriendschappen te ontwikkelen, dan is dat een echt obstakel.
Prof. Lenny Jason, in gesprek met de Chicago Tribune
Zorgwekkend is ook dat de studie vond dat slechts 1 op de 20 jonge mensen die ze diagnosticeerden met ME/cvs, reeds een diagnose hadden. Dit is misschien niet zo verrassend, aangezien andere studies in de VS gevonden hebben dat slechts 10% tot 15% van de volwassenen die ME/cvs hebben, daadwerkelijk al een diagnose hebben.
ME/cvs komt vaker voor bij ouderen en niet-blanke jongeren onder de 18
Deze studie verzamelde gegevens van 10.000 jonge mensen met diverse etnische achtergronden en was in staat om te schatten hoe vaak ME/cvs voorkomt bij mensen met verschillende etniciteit. Het bleek dat de ziekte significant vaker voorkwam bij Afro-Amerikaanse (1.1% prevalentie) en latinojongeren (1.3%) dan bij blanke jongeren (0.63%).
ME/cvs komt ook steeds vaker voor naarmate kinderen in de adolescentie komen, zoals de grafiek hieronder aantoont.
Percentage van elke leeftijdsgroep met ME/cvs
De auteurs suggereerden dat de veranderingen met de leeftijd te wijten zouden kunnen zijn aan hormonale en psychologische veranderingen van de adolescentie. Het zou volgens hen ook te wijten kunnen zijn aan kinderen die blootgesteld worden aan meer milieu- en biologische factoren naarmate ze ouder worden. Eén factor in de toename is waarschijnlijk klierkoorts/Pfeiffer (infectieuze mononucleose), wat tot ME/cvs leidt bij ongeveer één op de tien personen.
Hoe de studie in zijn werk ging
De studie bestond uit twee fases. In de fase van de maatschappelijke screening gebruikte de studie opgeleide vrijwilligers om 137.000 telefoonnummers in en rond Chicago op te bellen. Deze telefoontjes identificeerden 23.000 huishoudens met kinderen tussen 5 en 17 jaar. Iets minder dan een kwart van deze huishoudens, 5600 (24%), stemde toe om deel te nemen aan de screeningsvragenlijst, die informatie van 10.000 kinderen verzamelde.
De screening van 10.000 kinderen identificeerde er 295 die mogelijk ME/cvs hadden, omdat ze vermoeidheid of school-/leer-/geheugenproblemen hadden, een aanzienlijk verminderd functioneringsvermogen, of bepaalde symptomen. Ze hadden ook geen ziekten zoals multiple sclerose die een diagnose van ME/cvs zou uitsluiten.
Een telefonische screening identificeerde mogelijke gevallen van ME/cvs. Ze werden uitgenodigd in een ziekenhuis voor medische evaluatie door een deskundige, en kregen zo nodig een diagnose.
In de tweede, diagnostische fase nodigden onderzoekers alle 295 kinderen en tieners uit naar een ziekenhuis in Chicago voor een volledige medische evaluatie. Dit omvatte vragenlijsten die screenden op psychologische problemen, het meten van ME/cvs-symptomen en het beoordelen van vermoeidheid, evenals bloedtesten en een lichamelijk onderzoek door Dr. Ben Katz, een van de Amerikaanse kinderartsen die gespecialiseerd is in ME/cvs.
Een team van artsen nam de uiteindelijke beslissing over wie ME/cvs had na het beoordelen van de informatie van elke patiënt. Om een diagnose te krijgen, moest elke patiënt ook voldoen aan drie gevalsdefinities (voor de fanaten: IOM-, Fukuda- en Canadese Consensuscriteria).
De onderzoekers evalueerden er 165 en concludeerden dat 42 van hen ME/cvs hadden. Slechts twee van de 42 hadden reeds een diagnose van de ziekte. De 42 gevallen brengen ons tot een prevalentie van ME/cvs van 0.75%.
Lage respons op telefoonenquêtes leidt tot onzekerheid
Een beperking van de studie, zoals vermeld door de auteurs in hun paper, is de lage respons op de telefoonscreening. Dit is een algemene trend: mensen willen steeds minder vaak deelnemen aan telefoonenquêtes. Het is mogelijk dat de relatief kleine groep mensen die deelnamen, geen representatieve steekproef zijn, en als dat het geval was, zou dit van invloed zijn op de nauwkeurigheid van de prevalentieschattingen.
Waarom de lage respons een probleem zou kunnen zijn
De prevalentieschatting van 0.75% wordt berekend op de veronderstelling dat degenen die wel reageren op studies zoals deze, overeenkomen met degenen die niet reageren. Die veronderstelling is minder robuust als de meeste mensen niet reageren. Zoals de auteurs in hun paper zeggen, is dit echt een probleem geworden bij telefonische enquêtes, inclusief die van henzelf.
In de jaren 1990 voerde Jason een volwassen prevalentiestudie uit met een vergelijkbaar ontwerp. Twee derde van de huishoudens die ze contacteerden, beantwoordden niet alleen de telefoon, maar vulden ook de screeningsvragenlijst in. Van de minderheid die bij deze nieuwe studie de telefoon opnam (en die kinderen hadden van de juiste leeftijd), was slechts een kwart bereid om de screeningsvragenlijst in te vullen.
Jason en zijn collega’s wezen erop dat de jonge mensen die ze diagnosticeerden, een gezinsinkomen hadden dat aanzienlijk hoger was dan gemiddeld voor Chicago. In plaats van dat een hoger gezinsinkomen een kind vatbaarder maakt om ME/cvs te ontwikkelen, zijn de auteurs van mening dat dergelijke families meer bereid zijn om deel te nemen aan de studie, of meer tijd kunnen vrijmaken om naar het ziekenhuis te komen voor het onderzoek.
Sommige patiënten suggereren dat er een vergelijkbaar maar groter probleem zou kunnen zijn, waarbij gezinnen die een kind met vermoeidheid hebben, meer bereid zijn deel te nemen aan de screeningsvragenlijst dan gezinnen die geen vermoeid kind hebben. Zo zou een onevenredig aantal vermoeide mensen in de studie terechtkomen, wat een te hoog prevalentiecijfer voor ME/cvs tot gevolg zou kunnen hebben.
Ondanks de problemen van de lage respons, gebruikt dit door de NIH gefinancierd onderzoek een sterk ontwerp en is het toch de beste studie ooit naar prevalentie bij jonge mensen.
In feite worden de bevindingen van de nieuwe studie ondersteund door een eerdere studie onder leiding van professor Esther Crawley. Haar team gebruikt een enigszins andere aanpak, waarbij alle kinderen gescreend werden die meer dan 20% van de schooltijd gemist hadden in een periode van zes weken, en vond een prevalentie van 1%. Zelfs als rekening gehouden wordt met verschillen in methode tussen de twee studies (hier besproken), zijn de resultaten vrij gelijkaardig.
En de studie vond een relatief hoog percentage ME/cvs bij jonge mensen dat overeenkomt met honderdduizenden mensen die met de ziekte zouden leven. De overgrote meerderheid van hen heeft waarschijnlijk geen diagnose. ME/cvs is een ernstige aandoening, is de grootste oorzaak van afwezigheid op school en eist een enorme tol op jonge levens. We weten bijna niets over de oorzaken van ME/cvs en er zijn geen doeltreffende behandelingen. Alleen serieuze investeringen in onderzoek kunnen dit rechtzetten.
Credits afbeeldingen: Prof Jason, DePaul University; afbeelding samengesteld door Simon McGrath via Pixabay clipart.
© ME/CFS Research Review. Vertaling Zuiderzon, redactie Abby, ME-gids.
