Home » Nieuwsartikels » David Tuller » Erger dan de ziekte

Erger dan de ziekte

Geplaatst door ME-Gids
op 29/11/2016

Laatste bijwerking op 29/11/2016

Bron:

| 24485 x gelezen

David Tuller, Undark.org, 27 oktober 2016

Een populaire therapie voor chronisch vermoeidheidssyndroom heeft veel patiënten achteruit doen gaan. En alsof dat nog niet erg genoeg is, valt nu ook het onderzoek dat deze therapie ondersteunde in duigen.

Na 40 jaar in Oklahoma te hebben gewoond, gingen Nita en Doug Thatcher in 2009 met pensioen in de stad Lorain in de Rust Belt, Ohio, een voorstad van Cleveland die grenst aan het Eriemeer. Toen Nita een nieuwe huisarts moest zoeken, raadde een vriend iemand aan van het ziekenhuis van Cleveland. Nita kende de reputatie van de instelling van geavanceerd onderzoek en de beste medische diensten. Maar als langdurig zieke patiënt worstelend met ME/cvs, een invaliderende ziekte die wetenschappers nog steeds niet volledig begrijpen, was ze op haar hoede toen zij te weten kwam dat het ziekenhuis een veel gebruikte maar potentieel gevaarlijke behandeling voor de ziekte promootte: een constante toename in activiteit die bekend staat als graduele oefentherapie.

“Een dokter die graduele oefentherapie voorschrijft voor deze ziekte zou even onverantwoordelijk zijn als een dokter die het geleidelijk innemen voorschrijft van steeds grotere doses suiker voor iemand met diabetes.”

Het idee dat mensen met ME/cvs in staat zouden moeten zijn om zich een weg terug naar gezondheid te trainen, heeft langdurige en wijdverspreide steun genoten, en “graduele oefentherapie” is de feitelijke standaard van klinische zorg geworden. Deze benadering heeft duidelijk een intuïtieve aantrekkingskracht. Lichaamsbeweging is goed voor alle soorten ziekten, en het is een geweldig middel voor het bevorderen van energie. Hoe zou het mogelijk schade kunnen aanrichten?

Britse psychiaters en psychologen ontwikkelden de graduele oefenstrategie voor het behandelen van chronisch vermoeidheidssyndroom in de jaren 1990. Zij boden een vrij duidelijke redenering: deze patiënten waren niet medisch ziek, maar ernstig uit vorm (“gedeconditioneerd”) door langdurige vermijding van activiteit. En zij vermeden activiteit, omdat zij ten onrechte geloofden dat zij een biologische ziekte hadden, die erger zou worden als zij zich te veel inspanden. Tijdens de behandeling werden patiënten aangemoedigd om deze “disfunctionele cognitie” in vraag te stellen, elke heropflakkering van symptomen te zien als tijdelijk, en door te zetten door de uitputting en de pijn heen, om hun kracht weer op te bouwen.

Nu begint de ontmanteling van het vooraanstaande onderzoek dat graduele oefentherapie, vaak GET genoemd, ondersteunt, en zijn de wetenschappers achter dat onderzoek onder vuur komen te liggen, samen met de vooraanstaande wetenschappelijke tijdschriften die hun bevindingen publiceerden, omwille van dubieuze onderzoeksmethodes en een dubieus peerreviewproces. Intussen gaan miljoenen patiënten zoals Nita die getroffen zijn door ME/cvs – een ziekte waarvan ik bijna 10 jaar verslag heb gedaan als gezondheidsverslaggever, en waarvoor ik soms meer een kruisvaarder dan een journalist ben geweest – verder met het strijden tegen de vooroordelen die besloten liggen in de therapie: dat patiënten uit vorm zijn maar niet medisch ziek, en dat lichaamsbeweging opbouwen zou helpen.

De Cleveland Clinic bevond was een van de vele instellingen die graduele oefentherapie omarmden.

Beeld door kevinmnord/Flickr/CC

Tientallen jaren nadat de raadselachtige aandoening voor het eerst werd geïdentificeerd, blijven de precieze oorzaken van ME/cvs een mysterie, maar wat duidelijks is, is dat geen van die aannames waar is. Het is, in feite, zeer waarschijnlijk dat de komst van graduele oefentherapie, zogenaamd ontworpen om ME/cvs-patiënten te bevrijden van een scala aan invaliderende fysieke en cognitieve symptomen, hen in plaats daarvan deed verslechteren – soms veel slechter. En terwijl de moeilijke vragen die nu worden gesteld over deze behandelingsbenadering, een welkome uitkomst lijken voor de volksgezondheid, is het een schrale troost voor die patiënten die eraan zijn blootgesteld zonder enige solide wetenschap die het ondersteunt – nog maar eens een belediging voor degenen met een ziekte die onbegrip lijkt uit te lokken.

Nita is één van hen. Zij had al graduele oefentherapie uitgeprobeerd voordat ze in Ohio aankwam, en het was niet goed gegaan. In 1997, nadat zij vele jaren ziek was, schreven haar dokters in Oklahoma een bewegingsprogramma voor, dat haar veel geïnvalideerder maakte dan daarvoor. Achteraf kon zij een paar jaar amper het huis verlaten en ze kwam nooit meer terug op het niveau van functioneren dat zij had voorafgaand aan GET. Andere patiënten hebben stelselmatig een vergelijkbare ervaring gerapporteerd: een langdurige terugval nadat ze zichzelf over hun grenzen hadden gedwongen, een symptoom dat vaak “postexertionele malaise” wordt genoemd. In enquêtes is de kans groter dat patiënten die GET hebben ondergaan, rapporteren dat zij slechter zijn geworden, niet beter.

Nita schreef zich uiteindelijk in bij de polikliniek van de Cleveland Clinic vlakbij haar huis. Maar pas nadat zij haar toekomstige arts stevig aan de tand had gevoeld om zich ervan te verzekeren dat de behandeling met graduele oefeningen van tafel was. “Ik hoorde een aantal horrorverhalen over de Cleveland Clinic, dat ze dit zouden opdringen, en ook van de Mayo Clinic,” vertelde Nita mij in het Memorial Dayweekend tijdens een interview bij haar thuis – één in een serie van gesprekken die in de afgelopen maanden gehouden werden via e-mail, facebook en in persoon. Later voegde zij toe: “Een dokter die graduele oefentherapie voorschrijft voor deze ziekte, zou even onverantwoordelijk zijn als een dokter die steeds grotere doses suiker voorschrijft aan iemand met diabetes.”

Op 67-jarige leeftijd heeft Nita tientallen jaren het hoofd geboden aan de veelomvattende fysieke en cognitieve beperkingen die ME/cvs kenmerken, van extreme en niet-aflatende uitputting, tot problemen met geheugen en concentratie onder andere. Tegenwoordig brengt ze het grootste deel van haar tijd door in de slaapkamer op de begane grond, zittend in een bruine leunstoel. Ze kan een levendige en betrokken conversatie 15 minuten ofzo volhouden, daarna begint ze over woorden te struikelen en moet rusten. Ze kan vrienden e-mailen of chatten op Facebook voor maximaal een half uur, misschien drie maal per dag. Ze houdt van lezen van lichte romantische boeken “omdat ze een happy end hebben, ze zijn niet uitputtend.” Ze kijkt geen tv – proberen om de verhaallijnen vast te houden is “te stimulerend,” zegt ze.

Doug zegt dat hij Nita’s “geliefde, vriend, hulp” is. Nita noemt hem “mijn rots” en “de solide kern van warm goud in het centrum.”

Beeld door Michael McElroy voor Undark

Zij en haar man Doug, een methodistische dominee, wonen twee straten van een zandstrand bij het Eriemeer, in een bescheiden arbeiderswoning in een straat vol andere bescheiden arbeiderswoningen – het soort dat door Sears in het begin van de 20ste eeuw werd besteld. Nita houdt van het meer. Het in de natuur zijn voelde altijd als “thuiskomen” voor haar, zegt zij: het meer was één reden waarom het echtpaar terugkeerde naar Ohio, waar zij beiden zijn opgegroeid. Maar ze ziet het water slechts zelden.

Om te ontspannen en even “alles te vergeten”, leunt zij achterover in haar leunstoel, sluit haar ogen en denkt aan de wandelingen die ze deed in de jaren toen ze nog steeds kon wandelen, of roept beelden op van de wandelingen die ze nooit heeft gedaan.

“Ik ben altijd een buitenmens geweest,” zegt ze. “In mijn hoofd ga ik nog steeds wandelen, aan de kust, in het bos.” Online tools helpen. “Soms ga ik wandelen op mijn computer. Ik bekijk wandelroutes op Google Earth.”

_______________

Myalgische encefalomyelitis / Chronisch vermoeidheidssyndroom is controversieel geweest sinds de Centers for Disease Control and Prevention in de VS hun eerste belangrijke rapport in een tijdschrift publiceerden over de ziekte, in 1988. Tientallen jaren lang zijn patiënten geconfronteerd met enorm scepticisme en twijfel over of hun ziekte eigenlijk wel bestaat. Toch heeft een aanzienlijk groot aantal onderzoeken aangetoond dat de ziekte een fysiologische basis heeft en niet het resultaat is van deconditionering of psychiatrische problemen. In augustus [2016] rapporteerde een studie in de Proceedings van de National Academy of Sciences onderscheidende metabolietenpatronen in het bloedplasma van patiënten met ME/cvs, wat doet vermoeden dat meerdere metabolische reactiepaden verstoord zijn.

Maar patiënten zoals Nita hebben lang geleden onder verkeerde behandeling en mishandeling door de gevestigde orde van medische en onderzoeksinstellingen. Ik bezocht haar afgelopen voorjaar, niet lang nadat we contact legden via het uitgebreide online netwerk van patiënten met ME/cvs. Ik zocht naar patiënten wiens dokters oefentherapie hadden voorgeschreven. Nita had mijn voorafgaande verslaggeving over de ziekte gelezen en wilde graag haar verhaal delen, hoewel ze wist dat geïnterviewd worden een aanslag op haar energie zou zijn.

In onze contacten voelde ik me schuldig wanneer ik bij haar aandrong op meer informatie. Ik wist dat het beantwoorden van elke vraag – en Nita antwoordde gewetensvol en grondig – haar erg veel moeite koste.

TRIAL BY ERROR: The Troubling Case of the PACE Chronic Fatigue Syndrome Study

In een onderzoek dat vorig jaar [2015] werd gepubliceerd, keek ik naar enkele van de grote fouten in een Britse klinische studie die PACE werd genoemd – een grote studie naar behandelingen voor chronisch vermoeidheidssyndroom.

Wat mij betreft, was ik nooit van plan om “de reporter van het chronisch vermoeidheidssyndroom” te worden. Aan nieuwsredacteuren vertellen dat je verslag uitbrengt over chronisch vermoeidheidssyndroom is nooit een nuttige zet voor je carrière. Op een etentje is het onderwerp iets dat het gesprek stillegt. Maar nadat een vriend vele jaren geleden gediagnosticeerd werd met het syndroom, wist ik dat hij ziek was omdat hij ziek was, niet omdat hij lui, depressief of in de war was. In 2009 toen onderzoek suggereerde dat er een stam van een muizenvirus betrokken zou kunnen zijn bij de ziekte, schreef ik een aantal artikelen voor de New York Times over de daaropvolgende wetenschappelijke controverse. Nadat verdere studies de ogenschijnlijke link met het muizenvirus toeschreven aan een verontreiniging in het lab en tot terugtrekking van het aanvankelijke onderzoek leidde, ging de interesse van publiek en media in het onderwerp in rook op. Maar ik kon het verhaal niet van me afschudden. Ik wist dat deze mensen hulp nodig hadden. En toch leek niemand de ziekte serieus te nemen.

Als gevolg hiervan ben ik in de loop van de jaren met veel CVS-patiënten in contact gekomen. Sommigen zijn veel gematigder gevallen dan Nita, sommigen ernstiger. Eén ding dat ik al snel leerde was, dat velen de voorkeur geven aan een serieuzer klinkende naam, myalgische encefalomyelitis, hetgeen inflammatie van de hersenen en het centraal zenuwstelsel betekent, naast spierpijn. De term, vaak afgekort naar ME, werd eind jaren 1950 bedacht na een uitbraak van een ziekte in een ziekenhuis in Londen. Tientallen jaren lang werd het geclassificeerd als neurologische ziekte in het ziekteclassificatiesysteem van de Wereldgezondheidsorganisatie – hoewel de vraag of de term een accurate beschrijving is van de fysiologie van de ziekte nog enigszins open blijft voor discussie. Tegenwoordig noemen sommige regeringsinstanties en belangengroepen de ziekte, in een soort van compromis, ME/cvs.

In oktober vorig jaar [2015] publiceerde Virology Blog, een populaire wetenschappelijke site die wordt beheerd door Professor in de Microbiologie Vincent Racaniello, mijn lange onderzoek naar de grote fouten in een Britse klinische studie die PACE wordt genoemd – het grootste en, vermoedelijk, definitieve onderzoek naar behandelingen voor chronisch vermoeidheidssyndroom. De belangrijkste resultaten werden in The Lancet gepubliceerd in 2011 en in het tijdschrift Psychological Medicine in 2013. De studie werd geleid door sommige van dezelfde experts die de graduele oefentherapie in eerste instantie hadden ontwikkeld, en, niet verrassend, hun publiek gerapporteerde bevindingen vertegenwoordigden een ondersteuning van hun theorieën over deconditionering en “niet-helpende” ziekteovertuigingen.

De PACE-onderzoekers erkenden dat ME/cvs-patiënten zich slechter zouden kunnen voelen na inspanning, maar zij schreven dit toe aan de verwachte effecten van deconditionering, niet aan de verergering van een onderliggende pathologie. Eenieder die een ernstige crash te verduren kreeg na een traject van graduele oefening, betoogden zij, had zeer waarschijnlijk behandeling gekregen van ongetrainde artsen. (De onderzoekers hebben altijd erkend dat een acute virale infectie of andere ziekte het syndroom kan uitlokken. Het probleem, beweren zij, is dat patiënten erop blijven hameren dat zij een medische ziekte hebben lang nadat de aanvankelijke episode van ziekte voorbij is.)

Toen ik de PACE-studie onderzocht, begon ik deze te zien als een krachtige casestudie van wetenschappelijke wanpraktijken.

Gezien het gebrek aan behandelingsopties promootten medische instituten en volksgezondheidsinstanties bewegingstrajecten zelfs nog vóór de publicatie van de paper in de Lancet in 2011, grotendeels gebaseerd op een aantal kleinere studies die door dezelfde onderzoekers waren uitgevoerd, evenals door collega’s die hun visie deelden. Het gerapporteerde succes van de PACE-studie versterkte die trend – hoewel andere onderzoekers ontdekt hebben dat ME/cvs-patiënten het beste terugval kunnen vermijden en hun symptomen kunnen minimaliseren, zoals Nita dit doet, door middel van een zelfhulpbenadering die bekend staat als “pacing.” Met behulp van deze strategie leren patiënten om hun beperkingen te accepteren en hun activiteiten aan te passen zodat zij niet boven hun ervaren energieniveaus uit gaan, vaak hun “energie-envelop” genoemd.

De huidige stand van zaken is nog steeds dat de directe oorzaak, of de directe oorzaken van ME/cvs grotendeels onbekend blijven, en er geen definitieve behandeling is. Maar toen ik de PACE-studie onderzocht – met haar promotie van lichaamsbeweging en opbouwende activiteit als de weg naar “herstel” van de ziekte – begin ik die te beschouwen als een krachtige casestudie van wetenschappelijke wanpraktijken. Dankzij de scherpzinnige analyses van sommige erg intelligente patiënten en belangenbehartigers begreep ik langzamerhand hoe vreselijk gebrekkig de studie was en hoeveel schade dit veroorzaakte. Ik wist dat ze publiekelijk en vanuit een autoriteitspositie in diskrediet gebracht moest worden.

Ik wist ook dat ik deel moest uitmaken van die inspanning.

_______________

In de VS lijdt naar schatting ongeveer een miljoen mensen aan chronisch vermoeidheidssyndroom (ME/CVS) en nog meer miljoenen lijden wereldwijd, hoewel vele gevallen ongediagnosticeerd blijven. Vrouwen maken 2 tot 4 maal meer kans om de ziekte te krijgen. Sommige patiënten, zoals Nita Thatcher, zijn zo beperkt dat zij grotendeels huisgebonden zijn gedurende maanden of jaren aan een stuk. Dokters beschouwen de symptomen vaak als psychosomatisch, denkbeeldig, of een teken van mentale stress. Patiënten moeten zeer vaak de confrontatie aangaan met ongeloof en spot door werkgevers, vrienden en zelfs familieleden.

De CDC onderzocht de ziekte voor het eerst in de jaren 1980 in Incline Village, een badplaats aan Lake Tahoe in Nevada. 160 inwoners begaven zich massaal naar de dokterspraktijk, met klachten die leken op een hardnekkige virusinfectie die leek op mononucleose [ziekte van Pfeiffer of klierkoorts] of een nare, niet-overgaande griep. Echter, het CDC-team bevestigde geen verband met een virus. In de dertig jaar die sindsdien verstreken zijn, zijn federale onderzoekers er niet in geslaagd om oorzaken, diagnostische markers, of behandelingen met medicijnen te identificeren – een indrukwekkende driedubbele mislukking.

Een rapport van het afgelopen jaar van het Institute of Medicine beschreef ME/CVS als een fysieke ziekte, gekenmerkt door grote immunologische, neurologische en cognitieve afwijkingen.

Afgelopen jaar echter, verschoof het wetenschappelijke terrein sterk toen het Institute of Medicine en de National Institutes of Health in de VS beide grootschalige rapporten publiceerden over de ziekte, gebaseerd op uitvoerige beoordelingen van de literatuur. In tegenstelling tot de argumenten van de Britse onderzoekers, beschreven de rapporten ME/cvs als een fysieke ziekte, gekenmerkt door grote immunologische, neurologische en cognitieve afwijkingen.

In feite identificeerde het IOM-rapport het onderscheidende symptoom als “inspanningsintolerantie,” een andere naam voor postexertionele malaise – een aanhoudende fysiologische terugval die zelfs kan voorkomen na minimale activiteit. Door zich te richten op dit fenomeen bevestigde het rapport wat patiënten zoals Nita al lang begrepen hebben – dat het besteden van te veel energie en het negeren van de waarschuwingstekens van het lichaam hen alleen maar zieker maakt. Met andere woorden, het verder gaan met lichaamsbeweging, ondanks een toename van vermoeidheid, pijn en andere symptomen, zou meer kwaad kunnen doen dan goed.

“De rigide aanpak impliceert dat degenen die zieker werden na inspanning en niet kunnen doorgaan met GET op de één of andere manier schuldig zijn, te snel opgeven en daarom medeplichtig zijn aan het voortduren van hun ziekte,” schreef Peter Rowe, een John Hopkins professor in de kindergeneeskunde en ME/cvs-expert die in het Institute of Medicine panel zat, in een e-mail.

“De veronderstelling dat deconditionering de oorzaak is van alle symptomen negeert de potentiële bijdrage van andere niet-erkende biomedische problemen (en negeert veel van het onderzoek dat in de laatste 20 jaar of meer is gedaan), voegde hij eraan toe.

Hoewel de exacte oorzaken van ME/cvs nog steeds moeten worden vastgesteld, verschijnen de meeste gevallen na acute infectieuze ziekten; experts denken dat blootstelling aan andere fysiologische schade, zoals milieuchemicaliën of schimmel, ook een rol zouden kunnen spelen. Onderzoek heeft aangetoond dat zelfs nadat het oorspronkelijke voorval voorbij is, de immuunsystemen van patiënten vaak in een staat van hyperactivatie lijken te zijn, omdat hun lichamen nog steeds reageren op een externe bedreiging. Bij sommige testen vertonen patiënten ook drastisch verminderde niveaus van energieproductie als zij twee dagen achter elkaar deelnemen aan inspanning, in vergelijking met gezonde controles. Genetische kwetsbaarheid wordt ook als een factor gezien. Enkele onderzoekers onderzoeken de mogelijkheid of chronische infecties met bekende of onbekende pathogenen een rol spelen. Naast de recente studie naar metabolieten, hebben wetenschappers van Columbia, Stanford, Cornell en elders significante resultaten gerapporteerd die uiteindelijk kunnen leiden naar diagnostische tests en eventuele behandelingen met medicijnen.

In de laatste jaren heeft de NIH ongeveer 5 miljoen dollar per jaar uitgegeven aan het onderzoek naar ME/cvs, veel minder dan voor veel ziekten met veel minder patiënten. In oktober vorig jaar [2015], na de publicatie van de twee rapporten in de VS, kondigde de instantie plannen aan om meer inspanningen te leveren om antwoorden te vinden. “Van de vele mysterieuze menselijke ziekten die de wetenschap nog moet ontrafelen, heeft ME/cvs bewezen één van de uitdagendste te zijn,” zei directeur van de NIH, Francis Collins, in een verklaring. De instantie is daarna gestart met haar eigen studie en zegt dat ze op zoek is naar andere manieren om onderzoek te ondersteunen.

Nita en andere patiënten verwelkomen het nieuwe onderzoek maar zeggen dat de regering hen herhaaldelijk in de steek gelaten heeft. Zonder voldoende subsidie om veelbelovende aanwijzingen uit te zoeken, zei Nita, is het recente initiatief “geen knip voor de neus waard.”

“Soms greep het gevoel van verlies en vervreemding van het leven dat ik verwacht had mij gewoon bij de keel en vertelde mij ‘Dit is jouw realiteit.’

In ieder geval zullen toekomstige ontwikkelingen de decennia niet terugbrengen die door de ziekte zijn gehavend, zo erkent Nita. Ze bespreekt dit onderwerp doorgaans niet op een dergelijke diepgaande manier, vertelt ze mij in één van onze 15 minuten durende sessies, dus geïnterviewd worden is verrassend emotioneel voor haar. “Het is een confrontatie op onderbuikniveau met de ziekte waar ik mezelf niet vaak aan blootstel,” zegt ze over onze gesprekken. “Soms greep het gevoel van verlies en vervreemding van het leven dat ik verwacht had me gewoon bij de keel en vertelde me ‘Dit is jouw realiteit.’”

Ondanks de onzekerheid over oorzaken en het wijdverspreide bewijs dat inspanning schadelijk kan zijn, is de oefentherapie, die door de Britse geestelijke gezondheidsexperts als eerste werd uitgevonden en gepromoot, naar voren gekomen als het overheersende behandelmodel. De Mayo Clinic, WebMD, Kaiser Permanente en de CDC, onder andere, promoten het op hun websites. (De Cleveland Clinic, waar Nita Thatcher nog steeds patiënt is, wees op graduele oefentherapie in een online trainingsmodule voor de ziekte, die in 2014 afliep en nooit vervangen is.) De American Academy of Family Physicians en de American College of Physicians onderschrijven de behandeling. Evenals UpToDate, een populaire commerciële site, die advies geeft over klinische besluitvorming, en Healthwise, een non-profit die informatie verspreidt aan medische zorgaanbieders. Deze sites en organisaties gebruiken doorgaans de naam chronisch vermoeidheidssyndroom, niet ME/cvs.

Het meest opvallende bewijs voor graduele oefentherapie komt van de PACE-studie, de focus van mijn uitgebreide verslaggeving van het afgelopen jaar. (PACE is de afgekorte naam voor de volledige titel van de studie zoals deze verscheen in The Lancet: “Comparison of adaptive pacing therapy, cognitive behavior therapy, graded exercise therapy, and specialist medical care for chronic fatigue syndrome: a randomized trial.”) De PACE-onderzoekers rapporteerden dat zowel graduele oefentherapie als een tweede behandeling, cognitieve gedragstherapie, matig effectief waren in het verbeteren van symptomen.

De drie hoofdonderzoekers van de studie – psychiaters Peter White en Michael Sharpe, en gedragspsycholoog Trudie Chalder – zijn zeer invloedrijk in de Britse academische en medische kringen. Jarenlang hebben zij regeringsinstanties en verzekeringsmaatschappijen geadviseerd dat hun gedragsmatige en cognitieve benadering van behandeling, de gezondheid kon verbeteren van mensen met ME/cvs die arbeidsongeschiktheidsvergoedingen kregen en hen terug aan het werk zou kunnen krijgen. Hun ideeën hebben medische behandeling en publieke houdingen in de richting van de ziekte sterk beïnvloed. Ze ontwierpen de studie in de hoop aan te tonen dat de voordelen die ze claimden voor hun behandelingen, echt waren.

Britse overheidsinstellingen gaven 5 miljoen Britse pond uit (op dit moment 6 miljoen dollar, of een kleine 6 miljoen euro, n.v.d.r.) aan de studie, die 641 deelnemers rekruteerde van gespecialiseerde klinieken, startend in 2005. Deelnemers werden in willekeurige volgorde in één van de vier behandelgroepen ingedeeld en gedurende een jaar gevolgd. Naast de groepen die gradule oefentherapie en cognitieve gedragstherapie kregen, kreeg een derde groep “adaptieve pacingtherapie,” een interventie die gebaseerd was op de pacingbenadering. Echter, door het transformeren van deze zelfhulptechniek naar een gestructureerde “therapie” – met dagboeken en vooruit plannen en een “therapeut” die toezicht hield – veranderden de PACE-onderzoekers dit dermate zodat het nog moeilijk te vergelijken is met de werkelijke strategie van symptoommanagement zoals deze die door patiënten wordt gebruikt.

Video Persconferentie over PACE

PACE Press Conference

In een video uit 2011 die door The Lancet werd geproduceerd, spreken Michael Sharpe en Trudie Chalder op een persconferentie, die de PACE-studie schetste en de bevindingen ervan met betrekking tot graduele oefentherapie.

Deelnemers aan alle drie de interventiegroepen kregen maximaal 15 therapiesessies. Er werden hen ook “specialistische medische zorg” aangeboden – tenminste drie sessies met een dokter die expertise had in de ziekte. Een vergelijkingsgroep kreeg alleen de specialistische medische zorg. Volgens de paper uit 2013 in Psychological Medicine, “herstelde” 22 procent van degenen die ofwel graduele oefentherapie ofwel cognitieve gedragstherapie kregen, ongeveer drie maal het percentage van de andere twee groepen.

In tegenstelling tot farmaceutische studies, waarbij niemand weet wie het medicijn krijgt en wie de placebo krijgt, was PACE niet geblindeerd; d.w.z.: deelnemers wisten welke behandeling ze kregen en artsen wisten welke behandeling ze gaven. Niet-geblindeerde studies worden beschouwd als zeer gevoelig voor bias [vooringenomen zijn], vooral als de primaire uitkomsten, zoals bij PACE, subjectief zijn.

Cognitieve gedragstherapie, vaak CGT genoemd, is ontworpen om mensen te helpen om te leren omgaan met allerlei negatieve ervaringen, waaronder ziekte. Maar PACE presenteerde de therapie anders – als een pad richting volledig herstel van de gezondheid. Net als graduele oefentherapie werd de PACE-versie van cognitieve gedragstherapie gericht op het omkeren van de deconditionering, die werd verondersteld de kern van de ziekte te vormen. De behandeling probeerde om deelnemers te helpen om hun overtuiging dat zij aan een organische ziekte leden, achter zich te laten, die van hen eiste dat ze zouden rusten, en tegelijkertijd stimuleerden zij toegenomen activiteit en terugkeer naar de normale activiteiten. De verscheidene medische organisaties in de VS en behandelingsrichtlijnen van de CDC en elders, bevalen in het algemeen cognitieve gedragstherapie aan, naast graduele oefeningen.

Ongeveer 13 procent van de PACE-deelnemers kwalificeerden zich tegelijkertijd als geïnvalideerd genoeg om deel te kunnen nemen aan de studie, maar al “hersteld” voor fysiek functioneren of vermoeidheid – voorafgaand aan eender welke behandeling.

Maar de PACE-studie leed onder zulke ernstige fouten dat de resultaten die men rapporteerde, oninterpreteerbaar zijn en betekenisloos. De belangrijkste succesclaims ervan berustten op een verbijsterende paradox: in sommige gevallen, zelfs als deelnemers achteruit gingen gedurende de studie op de twee primaire uitkomsten van fysiek functioneren en vermoeidheid, konden zij nog steeds als “hersteld” beschouwd worden op deze metingen. Hoe? Omdat de criteria van de onderzoekers voor “herstel” zo breed waren dat zij een slechtere gezondheid vertegenwoordigden dan de toelatingscriteria voor ernstige invaliditeit. In feite kwalificeerde 13 procent van de PACE-deelnemers zich tegelijkertijd als geïnvalideerd genoeg om aan de studie te kunnen deelnemen maar al “hersteld” voor fysiek functioneren of vermoeidheid vóór eender welke behandeling – een verbijsterend feit dat niet werd gepubliceerd in de gepubliceerde papers. In plaats daarvan verklaarde medeauteur Trudie Chalder op de persconferentie waar de Lancet-paper werd gepresenteerd, dat “twee keer zo veel mensen die graduele oefentherapie en cognitieve gedragstherapie kregen, terugkeerden naar een normale toestand.”

Naast deze onzinnige overlappende drempels voor toelating en “herstel” voor de primaire metingen van fysiek functioneren en vermoeidheid, documenteerde mijn onderzoek naar PACE vele andere fouten, waaronder deze:

Nadat de studie gestart was, verzwakten de auteurs hun standaarden voor succes door hun methoden aanzienlijk te herzien voor het inschatten van “verbetering” en “herstel,” die hun kansen verbeterden om in staat te zijn positieve resultaten te boeken. Ze leverden de resultaten die ze oorspronkelijk beloofden in hun studie protocol niet, noch voegden ze gevoeligheidsanalyses toe, de standaard statistische testen om in te schatten of dergelijke significante protocolwijzigingen gunstiger resultaten produceerden.
Tijdens de studie publiceerden de onderzoekers een nieuwsbrief voor deelnemers die enthousiaste getuigenissen bevatte van voorgaande deelnemers over hun positieve resultaten, wat potentieel de antwoorden van de vele overblijvende proefpersonen vooringenomen maakt.
Terwijl fysiek functioneren en vermoeidheid subjectieve resultaten waren die ingeschat werden met zelfgerapporteerde vragenlijsten, verloochenden de onderzoekers hun eigen objectieve metingen, zoals een wandeltest en de beroepsstatus, als irrelevant, inaccuraat of op een andere manier fout – nadat al deze metingen er niet in slaagden om “herstel” aan te tonen.
Hoewel de onderzoekers in hun studieprotocol beloofden om “alle mogelijke belangenconflicten” en “institutionele banden” te verklaren bij het verkrijgen van geïnformeerde toestemming, lieten ze na om toekomstige deelnemers te vertellen over hun nauwe banden met invaliditeitsverzekeraars – bij wie ze lange tijd dezelfde behandelingen hadden gepromoot die werden bestudeerd.

Daarnaast identificeerden de PACE-onderzoekers de deelnemers met behulp van slechts één symptoom om de ziekte te diagnosticeren – 6 maanden invaliderende, medisch onverklaarde vermoeidheid, Andere veel voorkomende definities vereisen meerdere symptomen. Het NIH-rapport van vorig jaar [2015] ontdekte dat het gebruiken van een brede definitie die gericht was op vermoeidheid, zoals bij de PACE-studie werd gedaan, studiepopulaties kan genereren die een onbekend aantal mensen bevatten die geen ME/cvs hebben maar in plaats daarvan aan andere ziekten lijden die vermoeidheid veroorzaken, waaronder ernstig depressieve stoornissen. (Daarentegen kunnen ME/cvs-patiënten lijden aan wat vaak secundaire depressie wordt genoemd – d.w.z. ze zijn depressief omdat ze een chronische ziekte hebben, en vooral één waarvan veel mensen het bestaan ontkennen.)

Lichaamsbeweging en psychotherapie staan erom bekend dat ze mensen met depressie ten goede komen. Als deelnemers in een studie over ME/cvs in werkelijkheid aan een ernstige depressieve stoornis lijden, maar niet aan ME/cvs, zouden de behandelingen die goed voor hen zijn verkeerd geïnterpreteerd kunnen worden als goed voor ME/cvs-patiënten. Gezien de moeite van het begrijpen van resultaten uit heterogene patiëntengroepen, concludeerde het NIH-rapport dat de PACE-definitie, de Oxford-criteria genaamd, de “vooruitgang zou kunnen schaden en schade zou kunnen toebrengen” en zou moeten worden “teruggetrokken” uit de praktijk. (De PACE-studie omvatte ook twee subgroepanalyses van deelnemers die werden gedefinieerd op basis van meer specifieke definities, maar andere onderzoekers hebben deze subgroepanalyses van de hand gewezen als onbetrouwbaar.)

Eerder dit jaar riepen tientallen wetenschappers, academici en artsen de Lancet en haar hoofdredacteur, Richard Horton, op om stappen te ondernemen om “patiënten op de best mogelijke manier te beschermen.”

Beeld door U.S. Mission Geneva/Eric Bridiers/CC

_______________

In februari [2016], als gevolg van mijn verslaggeving, postten 42 wetenschappers, academici en ME/cvs artsen een open brief aan de Lancet op Virology Blog, en verklaarden hierbij dat de methodologische tekorten van PACE “geen plaats hebben in gepubliceerd onderzoek.” De brief, die ik hielp opstellen, drong er bij het wetenschappelijk tijdschrift op aan om een volledig onafhankelijke beoordeling na te streven van de studie. Het onderzoek spoorde eveneens een twaalftal ME/cvs-belangengroepen aan om de Amerikaanse gezondheidsambtenaren te waarschuwen dat “het blijven gebruiken van PACE en vergelijkbare studies op basis van de Oxford-definitie om aanbevelingen te ondersteunen voor behandelingen voor alle ME/cvs-patiënten reden is tot ernstige bezorgdheid.”

De brief vroeg hen om stappen te ondernemen om “patiënten op de best mogelijke manier te beschermen.”

In antwoord hierop keerde de Agency for Healthcare Research and Quality, die graduele oefentherapie en cognitieve gedragstherapie had aanbevolen, onlangs terug op haar schreden. In een nieuwe analyse waarbij de PACE en andere studies op basis van de Oxford-criteria werden uitgesloten, vond de instantie geen bewijs dat graduele oefentherapie effectief was en minimaal bewijs voor cognitieve gedragstherapie.

Jarenlang hebben patiënten de PACE-onderzoekers opgeroepen om de resultaten te publiceren die ze in hun protocol beloofden, op basis van hun originele standaarden voor succes. De auteurs weigerden. Patiënten dienden verzoeken in om de geanonimiseerde data en andere documentatie van de studie onder de Britse Wet op de Vrijheid van Informatie. De meeste verzoeken werden verworpen door de Queen Mary Universiteit in Londen, de professionele thuisbasis van hoofdonderzoeker Peter White.

In september [2016] gaf de universiteit uiteindelijk enkele data van de PACE-studie vrij door een gerechtelijk bevel met betrekking tot een verzoek volgens vrijheid van informatie dat door een patiënt twee jaar lang was nagestreefd. Een kleine groep patiënten en academische statistici analyseerden het en publiceerden hun bevindingen op Virology Blog. En daarmee gingen het herstelpercentage van 22 procent van de PACE-studie “in rook op,” schreef Julie Rehmeyer, een journaliste die ook ME/cvs-patiënte is, in een overtuigend artikel over hoe “slechte wetenschap miljoenen misleidde” voor STAT, een site voor gezondheidsnieuws die verbonden is met de Boston Globe. In feite zakten in de nieuwe analyse de cijfers tot minder dan tien, en de resultaten waren niet statistisch significant.

In hun eigen heranalyse van de resultaten, online gezet door de universiteit, rapporteerden de auteurs dat, met de originele methoden uit het protocol, de groepen die graduele oefentherapie en cognitieve gedragstherapie kregen, nog steeds meer kans maakten om “verbetering” tot resultaat te hebben dan de andere twee groepen, met een percentage van ongeveer 20 procent. Patiënten maakten snel duidelijk dat dit een derde was van de percentages van “verbetering” die het PACE-team had gerapporteerd in The Lancet.

“Je kunt niet zomaar zeggen dat het in de literatuur staat en dat het dus juist moet zijn,” zei Davis. “Je moet de studie lezen en je eigen beslissingen nemen.”

Ronald Davis, de beroemde geneticus van Stanford, vertelde mij afgelopen jaar voor het onderzoek voor Virology Blog dat de PACE-studie “zo veel fouten heeft” en dat hij niet “begreep hoe het door enige vorm van peerreview was gekomen.” Hij begon zelf met het onderzoeken van ME/cvs nadat zijn zoon een paar jaar geleden ernstig ziek werd, en werkt samen met de Open Medicine Foundation, een in Californië gevestigde onderzoeksgroep die zich op de ziekte toelegt. Davis zei dat toonaangevende medische organisaties en instanties de studie zelf nauwkeurig hadden moeten onderzoeken voordat ze haar aanbevelingen overnamen.

“Je kunt niet zomaar zeggen dat het in de literatuur staat en dat het dus juist moet zijn,” zei Davis, die deel uitmaakte van het IOM-panel. “Je moet de studie lezen en je eigen beslissingen nemen.”

“Ze hadden het nooit mogen publiceren,” voegde hij eraan toe.

Bruce Levin, een biostatisticus van Columbia die met patiënten werkte aan de nieuwe “herstel”analyse, beoordeelde de PACE-studie vorig jaar [2015] op mijn verzoek en veroordeelde de vele methodologische fouten ervan. “We lijken het allemaal met elkaar eens te zijn dat geneeskunde gebaseerd zou moeten zijn op bewijs,” zei hij in een telefonisch interview voor dit artikel. “En als het bewijs onjuist is, hoe kun je dan richtlijnen maken die gebaseerd zijn op onjuist bewijs?”

Om de twijfelachtige resultaten van PACE aan te halen als bewijs voor klinische richtlijnen, zei hij, is “belachelijk.”

Levin, Davis, Racaniello en ik hebben aanvullende PACE-data opgevraagd onder de Britse Wet op de vrijheid van informatie. De Queen Mary University of London wees ons verzoek van de hand en we zijn in beroep gegaan. Intussen beantwoordden de hoofdonderzoekers van PACE – White, Sharpe en Chalder – meerdere verzoeken per e-mail niet om commentaar voor dit artikel. Ook Richard Horton, hoofdredacteur van The Lancet, deed dit niet.

In het afgelopen najaar poste Virology Blog het antwoord van het PACE-team op mijn onderzoek, samen met mijn weerlegging van dat antwoord.

_______________

Nita en Doug Thatcher zijn al een halve eeuw samen. Gedurende het grootste gedeelte van die tijd is ze ziek geweest – soms redelijk goed functionerend, soms amper in staat om op te kunnen staan. Doug is 69, twee jaar ouder dan Nita. Makkelijk in de omgang, met zelfspot en met rustige grijze ogen, lacht hij en grinnikt als hij over zijn vrouw praat.

Hij vertelt mij dat hij Nita’s “geliefde, vriend, hulp” is. Zij noemt hem “mijn rots” en “die solide kern van warm goud in het midden.” Ze beschouwt zichzelf als gelukkiger dan velen: ze heeft te veel verhalen gehoord van mensen met ME/cvs die verlaten zijn door echtgenoten, kinderen, vrienden en collega’s.

Nita en Doug zijn meer dan een halve eeuw bij elkaar. Boven zie je het echtpaar met hun kleinzoon, Michael. Onder, op een familiereünie in 2010. (Alle familiefoto’s met dank aan Nita Thatcher.)

Nita was altijd gezegend met “voldoende ‘VIM’,” zegt Doug. Hij hoorde een oude dominee dat woord een keer gebruiken en vond dat het de schittering en vitaliteit van zijn vrouw beschreef, de kwaliteiten die hem in haar aantrokken. Doug zegt dat hij dezelfde persoon ziet als hij nu naar Nita kijkt. Hij lacht. “Meer gewicht, de schat!” En dan voegt hij toe: “Ik zie dezelfde persoon, in de gevangenis. Beperkt, soms – in eenzame opsluiting.”

Doug en Nita hebben vele jaren aparte slaapkamers gehad. Haar ziekte maakte het voor haar al moeilijk om een goede nachtrust te krijgen, en toen maakte zijn gesnurk het probleem nog ingewikkelder. Dat beëindigde hun seksleven niet, maar Nita’s gezondheid werd opnieuw minder na hun verhuizing naar Ohio. Enkele jaren geleden ontdekte ze dat het ervaren van een orgasme haar lichaam een zware terugval kon bezorgen, dus stopten ze met het hebben van seks. “Dat is moeilijk geweest,” zegt ze weemoedig. Gelukkig is knuffelen en zoenen nog steeds mogelijk. “Je vindt wel manieren om intiem te zijn,” voegt Doug toe.

Ze blijft zo actief mogelijk zonder verder te gaan dan ze kan. Verschillende keren per dag trotseert ze de reis van haar leunstoel naar de voordeur en terug. Het pad slingert door de keuken, werkkamer en woonkamer. Op haar beste dagen kan ze die trip maken zonder te rusten. Tijdens zwakkere periodes leunt ze op aanrechtbladen, muren en meubels als dat nodig is. De reis heen en terug is ongeveer 100 stappen. Haar huidige dagelijkse grens is 800 tot 1000.

Net zoals anderen met de ziekte die pacing toepassen, is Nita afgestemd op de wisselende gewaarwordingen in haar lichaam; dat is de manier waarop ze weet wanneer ze moet rusten. “Ik ben een type-A-minus-persoonlijkheid, zegt ze, heel erg het type dat zich een weg baant door moeilijke situaties heen. (De ‘minus’ helpt “om de onuitstaanbaarheid van de Type-A-persoonlijkheid te verzachten.”) Maar als je lichaam je vertelt om te stoppen, legt ze uit, is doorzetten het slechtste wat iemand met ME/cvs kan doen.

Nita heeft een vol, rond gezicht en een gastvrije blik. Tijdens een van onze gesprekken draagt ze een lange turquoise kamerjas die over de leunstoel golft met een rode sjaal om haar schouders. Ze zit met haar benen naar voren gestrekt, gekruist bij de enkels. In haar jongere jaren, met een figuur van 36-22-36, zou ze omschreven worden als rondborstig. Maar langdurige inactiviteit, naast andere factoren, heeft haar proporties veranderd. Tegenwoordig weegt ze 270 pond (122 kilo, n.v.d.r.) – het dubbele van wat ze als optimaal beschouwt.

“Ik was niet zwaarlijvig tot ik halverwege de vijftig was,” zegt ze. Ze weet dat het extra gewicht haar medische problemen verergert. Ze weegt 30 pond (13.5 kg, n.v.d.r.) minder dan hoeveel ze woog toe ze op haar zwaarst was.

Nita kan veel van wat ze nodig heeft, vinden in de kastjes en laden aan beide kanten van haar leunstoel – naaispullen, toiletartikelen, een bloeddrukmeter, medicatie, haarkrullers, briefpapier, pennen en potloden, een nietmachine. Boeken die ze misschien wil lezen – over kunst en handwerken, bijvoorbeeld – zijn binnen handbereik. Het bed en de badkamer zijn beide een paar stappen verwijderd, de keuken maar een beetje verder. “Dit is in principe nu mijn leven,” zegt ze met een stem waarin acceptatie, verbazing, verdriet doorklinken. “Deze kamer.”

De Thatchers hebben zes kleinkinderen, dus zijn sommige van haar schappen gevuld met pop-upboeken – “20.000 mijlen onder zee”, “Star Wars”, boeken over het oude Egypte en Pompeii. De kleinkinderen hebben zich aangepast aan haar ziekte, maar het doet haar pijn dat “ze mij kennen als zieke oma – dat doet meer pijn dan veel andere dingen,” zegt ze. “Je wil natuurlijk graag bepaalde dingen doorgeven aan kinderen en kleinkinderen. Ik wilde doorgeven hoe je plezier moet hebben, hoe je van het leven geniet. Ik weet niet of ik daarin ben geslaagd.”

Om haar kleinkinderen haar situatie te laten begrijpen, gebruikte Nita een leermiddel dat ze online tegenkwam. Ze spreidde een aantal lepels uit op de vloer, en legde uit dat elke lepel een bepaalde hoeveelheid activiteit vertegenwoordigde. Gezonde mensen hebben veel lepels die ze elke dag kunnen gebruiken. Tegenwoordig, zo rekent Nita uit, heeft ze maximaal 13 lepels: het klaarmaken van een diepvriesmaaltijd verbruikt een lepel bijvoorbeeld, net als een gesprek van 15 minuten. “Je wilt dat ik met jou naar de speeltuin ga, dan moet ik drie van mijn lepels wegpakken,” vertelde ze haar kleinkinderen. Zelfs de jongste, Hayden – toen 4 jaar – begreep het concept.

Toen de Centers for Disease Control and Prevention in de VS in 1988 de ziekte “chronisch vermoeidheidssyndroom” noemden, opende dit de deur, zo zeggen patiënten, naar tientallen jaren onbegrip en afwijzen van hun lijden.

Beeld door Undark

De krantenkoppen van de jaren 1980 en ’90 onthullen de mate van verwarring en scepticisme die de ziekte vergezellen. Ouder onderzoek suggereerde een verband met het Epstein-Barrvirus, maar die hypothese werd later verlaten.

_______________

Het kan niet genoeg benadrukt worden hoe zeer patiënten de naam chronisch vermoeidheidssyndroom haten. De gerapporteerde uitbraak in Incline Village midden de jaren 1980 leek in vele gevallen verband te houden met het Epstein-Barrvirus, dat mononucleose [Pfeiffer, klierkoorts] veroorzaakt. Maar de onderzoekers van de CDC bestreden de rol van het pathogeen in de gevallen die ze beoordeelden en weigerden om de ziekte officieel chronisch Epstein-Barrvirussyndroom te noemen. In plaats daarvan kwam het CDC-team in hun paper van 1988 de term chronisch vermoeidheidssyndroom overeen.

Voor patiënten is de naam die door de CDC werd aangewezen, een ramp geworden. Ten eerste wordt het verward met “chronische vermoeidheid,” hetgeen een symptoom is van vele ziekten, waarbij de specifieke ziekte die bekend staat als “chronisch vermoeidheidssyndroom” de verkeerde indruk wekt dat deze laatste in de kern een uitgebreidere vorm is van de eerste. Bovendien komt de veelgebruikte betekenis van het woord “vermoeidheid” nog niet in de buurt van de verlammende uitputting die patiënten vaak beschrijven. Vanwege deze misverstanden zeggen patiënten dat de naam de maatschappelijke beeldvorming heeft verwrongen en heeft beïnvloed hoe hun dokters hen behandelen, hoeveel geld er wordt uitgegeven aan onderzoek, en hoe hun families en vrienden reageren.

De algemene betekenis van het woord “vermoeidheid” komt nog niet in de buurt van het uitdrukken van de verlammende uitputting die patiënten met chronisch vermoeidheidssyndroom vaak beschrijven. Voor hen is de naam een ramp geweest.

Laura Hillenbrand, auteur van de bestsellers en “Unbroken” , en waarschijnlijk de meest bekende persoon met de ziekte, heeft de naam “neerbuigend” en “misleidend” genoemd. “De gemiddelde mensen die deze ziekte hebben, waren voordat ze ziek werden geen luie mensen,” vertelde zij de New York Times in 2011. “Deze ziekte maakt mensen bedlegerig. Ik ben door fases heen gegaan waar ik niet kon omrollen in bed. Ik kon niet spreken. De ziekte ‘vermoeidheid’ noemen is een grove misplaatste benaming.”

Naast de naam heeft het probleem van hoe de ziekte gedefinieerd moet worden, het werkveld bemoeilijkt en het onderzoek belemmerd. In 1994 publiceerde een door de CDC geleid team de meest gebruikte definitie. Om een diagnose te krijgen, moeten patiënten 6 maanden onverklaarde, invaliderende vermoeidheid hebben ervaren, zoals in de Oxford-criteria die in de PACE studie werden gebruikt. Zij moeten echter ook vier van acht andere symptomen vertonen: postexertionele malaise, niet-verkwikkende slaap, problemen met geheugen of concentratie, spierpijn, gewrichtspijn, hoofdpijn, gevoelige lymfeklieren en keelpijn.

Hoewel de CDC-definitie, in tegenstelling tot de Oxford-criteria, meerdere symptomen vereist, hebben veel experts deze nog steeds bekritiseerd als onnauwkeurig. Ze betogen dat verschillende van die acht symptomen – zoals postexertionele malaise, niet-verkwikkende slaap en problemen met geheugen of concentratie (of andere cognitieve functies) – de kern vormen van de ziekte en verplicht zouden moeten zijn en niet optioneel. Veel patiënten en artsen geven de voorkeur aan twee gedetailleerdere en nauwkeuriger definities die in 2003 en 2011 werden gepubliceerd.

Al sinds de CDC de onpopulaire naam invoerde, hebben patiënten en belangenbehartigers de regering in de VS verweten om hun incompetente reactie. In “Osler’s Web,” een buitengewoon staaltje van onderzoeksverslaggeving dat in 1996 werd gepubliceerd, documenteerde de journaliste Hillary Johnson hoe topambtenaren het belang van de ziekte van de hand wezen en veelbelovende aanwijzingen negeerden. Aan het eind van de jaren negentig werd ontdekt dat de CDC tientallen miljoenen dollars, die het Congres had bestemd voor chronisch vermoeidheidssyndroom, omgeleid had naar andere programma’s. In de jaren 2000 richtte de instantie zich op stressgerelateerde en psychologische aspecten van de ziekte, tot groot ongenoegen van patiënten. Een vaak bespotte paper in het tijdschrift Psychotherapy and Psychosomatics beweerde dat patiënten leden aan “slecht aangepaste persoonlijkheidskenmerken,” en dan vooral aan hogere percentages “paranoïde, schizoïde, vermijdende, obsessief-compulsieve en depressieve persoonlijkheidsstoornissen.”

Sinds 2012 heeft de CDC een studie uitgevoerd die ontworpen was om gestandaardiseerde medische informatie te verzamelen over maar liefst 450 patiënten, afkomstig uit de praktijken van verschillende artsen die ervaren waren in het behandelen van ME/cvs. De instantie hoopt dat de resultaten de ziekte helderder zullen definiëren, mogelijke subgroepen identificeren en de onderliggende fysiologie zullen verhelderen, maar tot op heden is geen bruikbare informatie gepubliceerd.

_______________

Nita en Doug groeiden allebei op in streng religieuze gezinnen en ze leerden allebei om te twijfelen aan de bikkelharde doctrines en letterlijke bijbelse overtuigingen die hun families probeerden na te streven. Ze ontmoette hem toen ze 11 was, in een zomerkamp van de kerkgemeenschap. (“Oh, mijn God, hoe zag Nita eruit toen ik haar ontmoette? Een bonenstaak, een pezige, levendige jongedame,” herinnert Doug zich.) Ze begonnen zes jaar later te daten, in 1966. Op het einde van de middelbare school ergerde ze zich aan de strikte controle van moeder. Hij zat al op de universiteit. De week nadat ze afstudeerde, ging ze van huis weg om dicht bij hem te zijn en te ontsnappen aan moeders regels.

Hoewel het echtpaar een sterke emotionele en fysieke band had en zich snel verloofde, stond Nita erop om de bruiloft meer dan een jaar uit te stellen, om zich ervan te verzekeren dat Doug haar zou respecteren als een gelijkwaardige partner. “Ik groeide op met een sterk vertrouwen in mijn eigen intelligentie en een grote vastberadenheid om niet gedomineerd of gemanipuleerd te worden,” zegt ze nu.

Ze trouwden in de zomer van 1968. In plaats van verder te studeren werkte Nita om de studie van haar man te ondersteunen, eerst in Michigan en daarna in Oklahoma, waar hij een theologische opleiding volgde. Binnen een paar jaar hadden ze twee jonge kinderen – Julie, geboren in 1971 en John, twee jaar later geboren.

Veel ME/cvs-patiënten kunnen een bepaald punt aangeven waar hun ziekte begon. Ze werden ziek door een acute virusinfectie of iets anders – en daarna, toen ze beter hadden moeten worden, werden zij dit niet. Maar sommige mensen, zoals Nita, rapporteren een meer geleidelijke achteruitgang. Een paar jaar nadat ze met Doug trouwde, maakte ze een verschrikkelijke episode van griep door, gevolgd door haar moeilijke tweede zwangerschap. Ze herstelde van beide. Maar achteraf, toen ze eind de twintig was, begon ze achteruit te gaan. Ze leek nooit meer zoveel energie te hebben als ze zou moeten hebben.

Doug verwondert zich over Nita’s levenslust en haar vermogen om ermee om te gaan. “Ze is in staat om een evenwicht en balans te handhaven te midden van dit alles wat ik echt onwaarschijnlijk vind,” zegt hij, terwijl in zijn stem het ontzag doorklinkt.

Beeld door Michael McElroy voor Undark

- Als kind, en tijdens het grootste gedeelte van haar leven, hield Nita van sporten. Hier staat zij op de foto toen ze 3, 4 jaar was, met een voetbal.

- Een paar jaar nadat ze met Doug trouwde, maakte Nita een verschrikkelijke episode van griep door, gevolgd door haar moeilijke tweede zwangerschap. Ze herstelde van beide, maar naderhand zegt ze dat ze toen begon te kwakkelen.

Haar kleinkinderen hebben zich aan haar ziekte aangepast, zegt Nita, maar het doet haar pijn dat “ze mij kennen als een zieke oma.” Hier staat Nita op de foto met haar kleinzoon Michael net voordat ze met graduele oefentherapie startte.

Ze merkte het vooral als ze volleybal en tennis speelde – twee favoriete bezigheden. Ze voelde zich traag, altijd te langzaam om de bal te pakken. Toen begonnen de spierpijnen. En ze kreeg moeite om verkwikkende nachtrust te vinden. De dokters konden er niet achter komen wat het was. De testen kwamen allemaal negatief terug. Gedurende verschillende jaren nam ze medicijnen om haar te helpen slapen. Daarna stopte de medicatie met werken.

Nita redde zich min of meer gedurende de komende 15 jaar. Ze leerde om te rusten als ze dit nodig had. Soms verbeterden haar energieniveaus maandenlang, en was ze in staat om te wandelen en te gaan kamperen, binnen haar grenzen. Ze schreef en regisseerde een aantal kerkmusicals en gemeentelijke theaterproducties, wat altijd een worsteling was, maar op de één of andere manier kreeg ze het toch voor elkaar.

Terwijl haar ziekte fluctueerde, paste Nita zich aan aan het ritme ervan. Een poosje volgde ze weer colleges, realiseerde zich toen dat ze te veel deed – ze had nog steeds twee kleine kinderen om zich heen – en stopte. In het begin van de jaren 1980 herstelde zij voldoende om fulltime te werken in de autofinancieringsindustrie, waarbij ze contracten beoordeelde. Daarna ging ze weer achteruit en nam ontslag. Nog later begon ze haar eigen kostuumatelier; ze hield van het werk en omdat ze haar eigen baas was kon ze haar eigen uren bepalen. En Doug was altijd bereid om haar bij te staan in haar werk. “Ik wist dat ze veel meer beperkingen had en te maken had met iets ernstigs en geheimzinnigs,” zegt hij.

Nita bleef naar informatie en antwoorden zoeken. Ze herinnert zich dat op een bepaald moment in 1989 ze naar een talkshow aan het luisteren was en hoorde over een nieuwe ziekte die chronisch vermoeidheidssyndroom werd genoemd. De beschrijving klonk vergelijkbaar met dat wat ze meer dan tien jaar lang had ervaren. Maar ze vond dat de naam beledigend en bagatelliserend was – “als een klap in het gezicht.”

_______________

In 1989, het jaar nadat het door de CDC geleide team koos voor de term chronisch vermoeidheidssyndroom, presenteerden vier Britse onderzoekers – Simon Wessely, een psychiater; Trudie Chalder, de psycholoog en toekomstige PACE-onderzoeker; en twee collega’s – een verklaring voor de aanhoudende invalidering van patiënten met de aandoening.

“Er wordt een model geschetst van een acute ziekte die een chronisch vermoeide toestand mogelijk maakt, waarbij de symptomen in stand worden gehouden door een cyclus van inactiviteit, achteruitgang in inspanningstolerantie en andere symptomen,” schreven ze in The Journal of the Royal College of general Practitioners . “Dit wordt bemoeilijkt door de depressieve ziekte die vaak deel uitmaakt van het syndroom. Het resultaat is een zichzelf in stand houdende cyclus van vermijding van inspanning.”

Deze geestelijke gezondheidsprofessionals hebben lange tijd patiëntenactivisten en belangengroepen de schuld gegeven van het in staat stellen, ondersteunen en versterken van de “waanbeelden” van zij die beweren dat ze een chronische, onopgeloste ziekte hebben.

Omdat patiënten verondersteld werden onterecht te geloven dat ze aan een medische ziekte leden, stelden de auteurs behandelingen voor, die zich richtten op zowel psychologische als gedragsmatige benaderingen. “Cognitieve therapie helpt de patiënt om te begrijpen hoe echte symptomen ontstaan uit de vaak voorkomende combinatie van fysieke activiteit en depressie, in plaats van chronische infectie, terwijl een gedragsmatige benadering de behadeling mogelijk maakt van vermijdingsgedrag en een geleidelijke terugkeer naar normale fysieke activiteit,” schreven ze.

Wessely, Chalder en hun collega’s – waaronder White en Sharpe, Chalders medeonderzoekers van PACE – hebben sindsdien gezamenlijk honderden artikelen, studies en rapporten geschreven, waarvan vele promootten wat zij de “biopsychosociale” theorie van de ziekte noemen, gericht op valse cognities, vermijding van inspanning en deconditionering. Ze hebben leidende posities verworven bij beroemde academische en medische instituten. Ze hebben ook nauwe adviserende en financiële relaties ontwikkeld met Britse gezondheidsinstanties naast verzekeringsmaatschappijen voor arbeidsongeschiktheid. (Wessely was sterk betrokken bij PACE maar is geen medeauteur. Hij wordt beschouwd als een grondlegger van het behandelen van ME/cvs met Cognitieve Gedragstherapie en is momenteel voorzitter van het Royal College of Psychiatrists, de nationale beroepsorganisatie in het Verenigd Koninkrijk.)

Deze geestelijke gezondheidsprofessionals hebben lange tijd de wat zij de “ME-lobby” noemen – d.w.z. patiëntenactivisten en belangengroepen – beschuldigd van het faciliteren, ondersteunen en versterken van de waanbeelden van de zij die beweren een chronische, onopgeloste ziekte te hebben. Het verstrekken van invaliditeitsuitkeringen vanwege overheid of privé, en andere financiële, sociale en psychologische factoren, schreef Sharpe in een rapport van UNUMProvident over trends in invaliditeitsverzekeringen, zou ook zowel het eigen herstel van de patiënt belemmeren als de inspanning om verzekeringsclaims af te wikkelen.

“Een sterke overtuiging en vooringenomenheid dat men een ‘medische ziekte’ heeft en een hulpeloze en passieve houding richting het ‘omgaan met’ wordt in verband gebracht met langdurige invaliditeit,” waarschuwde Sharpe in het rapport.

Video: ME/CVS verweesd in Amerika

The Orphaning of MECFS in America

Mary Dimmock, een voormalig wetenschapper en bedrijfsanalist bij Pfizer, werd een belangenbehartiger voor patiënten nadat haar zoon ME/CVS kreeg. Hier bespreekt ze het gebrek aan financiering voor fundamenteel onderzoek naar de ziekte.

“Het huidige systeem van overheidsuitkeringen, uitbetalingen van verzekeringen en geschillenbeslechting blijven potentieel grote obstakels voor effectieve revalidatie,” schreef hij.

Sommige vroege studies van deze en andere onderzoekers toonden aan dat het behandelen van patiënten met cognitieve en gedragsmatige therapieën subjectieve antwoorden konden verbeteren op vragenlijsten over vermoeidheid, fysiek functioneren en andere gezondheidsindicatoren. Echter, de resultaten voor objectieve metingen van verbeterd functioneren bleken teleurstellend. In 2003 kondigde de Medical Research Council, een Britse overheidsinstantie die onderzoek naar gezondheid ondersteunt, aan dat dat ze een klinische studie zouden financieren om voor eens en voor altijd te bepalen welke behandelingen effectief waren. Drie andere regeringsinstanties stemden erin toe om financieel bij te dragen, waaronder het Department for Work and Pensions, belast met het van staatswege behandelen van arbeidsongeschiktheidsproblematiek.

Het werk en de ideeën van deze Britse artsen hebben een enorme invloed gehad op de behandeling, en niet alleen in Groot-Brittannië. In de loop van de jaren hebben zij nauw samengewerkt met experts bij de NIH en de CDC [in de VS]. De stortvloed van studies en papers die ze in de jaren 1990 produceerden en die hun theorie en benadering propageerden, vonden een ontvankelijk publiek bij gezondheidsambtenaren en medische professionals uit de VS.

Mary Dimmock, een voormalige wetenschapper en bedrijfsanalist bij Pfizer die een belangenbehartiger voor patiënten werd nadat haar zoon ziek werd, heeft de ontwikkeling bestudeerd van het Amerikaanse gezondheidszorgbeleid ten aanzien van ME/cvs. “In ieder geval hebben sinds het begin van de jaren 1990 belangrijke spelers in het onderzoek in de VS het idee omarmd van [foutieve/valse] ziekte-overtuigingen en deconditionering,” zei ze in een telefonisch interview. Halverwege de jaren 1990, voegde ze eraan toe, begonnen de klinische richtlijnen voor artsen een “zware nadruk” te leggen op graduele oefentherapie en cognitieve gedragstherapie.

Dimmock en haar zoon, Matthew Lazell-Fairman, hebben de tientallen jaren van verwaarlozing door de regering van de ziekte gedocumenteerd in een zelf gepubliceerd rapport, “Dertig jaar van minachting: hoe de HHS en een groep psychiaters Myalgische Encefalomyelitis begroeven.”

_______________

Halverwege de jaren 1990, na jaren van lijden onder de langdurige en onverklaarde terugvallen in energie, kreeg Nita, toen een veertiger, uiteindelijk een officiële diagnose. Haar dokter had haar al verteld dat hij geloofde, evenals zij, dat ze de ziekte had waar ze over had gehoord – chronisch vermoeidheidssyndroom. Tegen die tijd was de term overal bekend, hoewel de aandoening vaak werd bespot als “yuppiegriep.”

De dokter verwees haar door naar een plaatselijke psychiater, die depressie uitsloot als een oorzaak en haar aandoening formeel identificeerde. Toen vertelde hij Nita het goede nieuws: Britse experts hadden ontdekt dat patiënten significant verbeterden na een traject van geleidelijk toenemende lichaamsbeweging. Hij stuurde haar naar een fysiotherapeut die bekend was met de techniek. “Het maakte furore in het Verenigd Koninkrijk, volgens de therapeut, en liet geweldige resultaten zien,” zegt ze. “Hij was er enthousiast over.”

Nita was sceptisch. Op dat punt dacht ze dat ze functioneerde op ongeveer de helft van haar energieniveau van voor de ziekte – niet geweldig, maar goed genoeg. Ze zorgde ervoor dat ze twee wandelingen van 8 minuten per dag maakte. Dat was zo veel inspanning als ze dacht dat haar lichaam aankon, en ze was bang voor het aftasten van de grenzen. Maar haar huisarts drong er ook bij haar op aan om de behandeling een kans te geven, en de psychiater hield vol dat het haar zou helpen, dus stemde ze toe.

De fysiotherapeut gaf haar de opdracht om de wandelingen die ze tweemaal daags deed, te verlengen tot 15 minuten in de loop van zes weken, en om weerstands- en strekoefeningen toe te voegen. Ze volgde zijn instructies, maar had het gevoel dat ze bergafwaarts gleed. “Na 3 weken zei ik: ‘ik weet niet of ik het kan volhouden – de pijn is erger en de vermoeidheid is erger,’” herinnert ze zich. “Hij zei, “We moeten het alleen een beetje aanpassen.’ Hij zei: ‘Dit werkt echt goed in het Verenigd Koninkrijk en het zal ook voor jou werken.’”

Maar nadat ze zich nog een aantal weken door een verkort trainingsschema heen sleepte, kreeg ze een complete terugval. Haar lichaam weigerde om meer te doen en ze stopte met het programma. De fysiotherapeut wilde de documenten niet tekenen die het verzoek van Nita steunden om een arbeidsongeschiktheidsuitkering aan te vragen. Hij hield vol dat ze moest blijven doorgaan, dat ze zich aan het schema moest houden. “Ik vertelde hem bijna waar hij dat kon steken,” zegt ze.

De psychiater weigerde eveneens om welke arbeidsongeschiktheidsformulieren dan ook te ondertekenen. “Hij vertelde me dat hij me niet zou helpen met het aanvragen van arbeidsongeschiktheid omdat ik niet probeerde om beter te worden met een bewezen bewegingsprogramma,” legde ze uit in een e-mail. Haar huisarts wist dat ze het bewegingsprogramma een serieuze kans had gegeven, dus hij was wel bereid om de vereiste documenten te tekenen.

Na zich weken door een trainingsschema heen gesleept te hebben, kreeg Nita een complete terugval. Haar lichaam weigerde om meer te doen en ze stopte met het programma . Noch haar fysiotherapeut, noch haar psychiater wilden de documenten tekenen om haar verzoek tot arbeidsongeschiktheid te steunen.

De crash na deze inspanning sloeg Nita een heel eind neer tot onder haar voorgaande gemiddelde niveau – tot ongeveer 15 procent van haar toestand voor de ziekte, schat ze. Ze stopte haar verschillende aciviteiten en rustte grotendeels, en maakte alleen tijd voor familiebezoeken. Geleidelijk aan, in de loop van twee of drie jaar, kreeg ze iets van de energie terug die ze had voor de crash. Maar ze kreeg die nooit meer helemaal terug.

Ze kon niet langer softbal of tennis spelen, maar ze was opnieuw in staat om mee te doen aan plaatselijke theatergroepen. Ze had niet de kracht om alle kostuums te naaien, maar ze vond het nog steeds heerlijk om ze te ontwerpen. En, het beste van alles, ze was weer in staat om te wandelen en te gaan kamperen, zolang ze er voor zorgde dat ze lang kon rusten.

Terwijl Nita en anderen ontdekt hebben dat pacing hen helpt om hun symptoomopflakkeringen onder controle te houden, overtuigden de resultaten van PACE veel medische autoriteiten dat de strategie niet werkt – zelfs ondanks dat de studie niet de zelfhulptechniek pacing uittestte, maar in plaats daarvan de sterk gestructureerde versie van de onderzoekers. Intussen worden graduele oefening en cognitieve gedragstherapie nog steeds op grote schaal aanbevolen.

In de zomer van 2015 vertelden experts in de Mayo Clinic in Rochester, Minnesota aan Rachel Riggs, een ondernemer en bedrijfsadviseur die jarenlang aan uitputting en andere symptomen had geleden, dat ze ME/CVS had. Maar in plaats van mee te doen aan het eigen revalidatieprogramma van de kliniek, dat activiteiten bevatte die ontworpen waren om deconditionering tegen te gaan, vroeg Riggs in plaats daarvan vroeg ze of ze thuis een programma kon volgen dat was vormgegeven naar de benadering van Mayo. Ze volgde de instructies zorgvuldig op, zei ze, afwisselend aerobe inspanning en yoga – en kreeg na een maand een ernstige terugval.

“Complete zombie,” herinnerde ze zich in een recente uitwisseling op Facebook. “Ik had moeite met denken en het verwerken van complexe ideeën, en ernstige overgevoeligheid voor prikkels. …Als iemand onverwacht niesde, was het alsof ik bij het vuurpeloton in Afghanistan was.”

In wanhoop besloot ze om zich uiteindelijk aan te melden voor het revalidatieprogramma van Mayo – en toen, net voordat ze thuis vertrok, deed ze nog wat online onderzoek. Voor het eerst las ze over postexertionele malaise en de controverse rond de PACE-studie. Dus annuleerde ze het Mayo-programma en ging in plaats daarvan voor behandeling naar hoog aangeschreven ME/cvs-specialisten. Hoewel enigszins verbeterd na maanden van rust en behandeling met een immuunmodulator, is ze nog steeds niet hersteld naar het niveau van functioneren van voor de ziekte.

Ze was gewend om elke morgen 20 minuten te wandelen, maar dat blijft buiten haar huidige mogelijkheden. Door de crash functioneert ze ook cognitief wat minder. “Mijn hersenen werken sindsdien slecht,” schreef zij. “Ik voel me alsof ik ongeveer 20 punten IQ ben kwijtgeraakt.”

_______________

Het verkrijgen van bevredigende antwoorden (of wat voor antwoorden dan ook) van medische instellingen over de PACE-studie is verrassend uitdagend. Ondanks de prominente aanwezigheid lijkt niemand bereid het rechtstreeks te willen verdedigen.

Eileen Sheil, een woordvoerster voor de Cleveland Clinic, bevestigde dat het medisch centrum de online trainingsmodule die GET en CGT promoot niet langer aanbiedt. Maar ze slaagde er niet in om antwoord te geven op herhaalde verzoeken om informatie over het huidige behandelingsprotocol van de kliniek. Kaiser Permanente, UpToDate en Healthwise reageerden niet op meerdere verzoeken om informatie over hun aanhoudende steun voor de PACE-interventies. Een woordvoerster voor de Mayo Clinic e-mailde dat “we niet geïnteresseerd zijn in deelname aan uw verhaal.”

In reactie op vragen over de gedocumenteerde gebreken van de studie, stuurde de afdeling van High Consequence Pathogens and Pathology van de CDC, die toezicht houdt op ME/cvs, een verklaring via e-mail, waarin ze uitlegden dat de instantie “niet betrokken was in de PACE-studie en daarom niet in staat is om haar mening te geven over de doeltreffendheid of integriteit ervan.” De verklaring legde niet uit waarom het niet betrokken zijn bij PACE automatisch betekent dat ze niet in staat zijn om de integriteit van de studie te onderzoeken waarin somige deelnemers al “hersteld” waren bij de primaire metingen aan de start.

Nita zegt dat ze weet dat ze veel dingen niet onder controle heeft, waaronder haar ME/CVS. Maar ze is vastbesloten om opgewekt te blijven.

Beeld door Michael McElroy voor Undark

De verklaring van de CDC merkte ook op dat de instantie “zich wijdt aan het verschaffen van richtsnoeren gebaseerd op de meest actuele, op bewijs gebaseerde wetenschap die beschikbaar is.” Toch legden ze niet uit waarom de website nog steeds behandelingen aanbeveelt – specifiek graduele oefening en cognitieve gedragstherapie – waarvoor het belangrijkste bewijs afkomstig is van PACE en andere studies die gebruik maken van de Oxford-criteria. Eén van de meest “actuele, op bewijs gebaseerde wetenschappelijke publicaties die beschikbaar zijn” over studies die gebruik maken van de Oxford-criteria is het NIH-rapport van vorig jaar, dat vond dat deze “de vooruitgang konden belemmeren en schade konden veroorzaken” omdat de steekproeven mensen zonder ME/cvs bevatten.

Mary Dimmock, de belangenbehartiger voor patiënten en voormalig farmaceutisch wetenschapper, heeft herhaaldelijk geklaagd bij de federale gezondheidsautoriteiten dat de behandelingsaanbevelingen gebaseerd zijn op het op één hoop gooien van onverenigbare studies.

“Op bewijs gebaseerde (‘evidence-based’) richtlijnen zouden gebaseerd moeten zijn op studies bij patiënten die echt de ziekte hebben voor wie de richtlijnen zijn ontwikkeld,” zei ze in een telefonisch interview. “Maar als je de resultaten van studies die niet dezelfde steekproef van patiënten bevatten door elkaar gooit, dan zijn de aanbevelingen voor behandelingen die je ontwikkelt niet noodzakelijk geldig voor de groep patiënten waarvoor ze zijn bedoeld. Het zou hetzelfde zijn als het ontwikkelen van aanbevelingen voor kanker gebaseerd op hartpatiënten.”

“Af en toe denk ik dat ik het echt niet leuk vind dat dit alles op mijn schouders rust,” zegt Doug. “Ik speel van tijd tot tijd met die gedachte.”

Op een middag, terwijl Nita rust, zit Doug op de witte rieten stoel op de veranda voor het huis, een Pall Mall rokend. Doug heeft diabetes. Hij weet dat roken niet goed voor hem is, en het zit hem dwars dat hij niet kan stoppen.

Na 40 jaar meerdere kerkelijke congregaties te hebben gediend in Oklahoma, is Doug blij om terug in Ohio te zijn. Hij hoopt hun familie meer te kunnen zien. Hun dochter, een vastgoedbeheerder, woont met haar gezin in Columbus, een gemakkelijke rit naar Lorain. Hun zoon, zijn vrouw en hun kinderen waren ook verhuisd naar Ohio in 2009, maar zij wonen nu weer in Oklahoma.

Doug vertelt me dat hij er altijd voor heeft gezorgd om zijn eigen interesses vast te houden, en hij blijft dat doen nu hij met pensioen is. Hij speelt tennis. Hij brengt tijd door met vrienden. Hij zorgt voor zijn collectie van honderden vinylplaten, doorzoekt platenwinkels en gaat naar vlooienmarkten en platenbijeenkomsten. Net als zijn vrouw en hun kinderen, is hij een grote fan van Queen.

Ik vraag Doug hoe de ziekte van Nita hem heeft beïnvloed, en hoe hij hun situatie heeft verenigd met zijn geloof. Hij is nooit gevoelig geweest voor depressie, zegt Doug, en het ligt niet in zijn natuur om zich veel zorgen te maken over de toekomst. Maar het omgaan met de situatie van Nita heeft hem gedwongen om in de loop van de jaren veel geduldiger te worden. Het heeft hem ook gedwongen om een betere kok te worden, zegt hij met een grinnik.

En ondanks de handicap van Nita, verwondert hij zich over haar levenslust en haar vermogen om ermee om te gaan. “Ze is in staat om een evenwicht en balans te houden te midden van dit alles, wat ik ongebruikelijk vind gezien haar beperkingen,” zegt hij, terwijl in zijn stem het ontzag doorklinkt. “Ze accepteert wat ze heeft, maar ze laat zich er niet klein door krijgen.”

Wat betreft zijn geloof, dat is altijd een geloof geweest dat in vraag gesteld mag worden, zegt hij. “God is naar onze mening groot genoeg, zodat wij onze vuisten af en toe een tijdje kunnen laten zien,” zegt hij. Het is OK om te vloeken en te zeggen: ‘Wat doet u mij in vredesnaam aan?’ Als God niet groot genoeg is om in vraag gesteld of toegeschreeuwd te worden, dan is God niet groot genoeg.”

Het grootste gedeelte van de tijd zijn Nita en hij erin geslaagd om hun levens aan te passen aan de veranderende omstandigheden. In de regel heeft hij ermee verzoend. Maar niet altijd. Mensen zijn er goed in om medelijden met zichzelf te hebben en zich te wentelen in zelfmedelijden,” zegt hij, en hij is geen uitzondering. “Af en toe denk ik dat ik het echt niet leuk vind dat dit alles op mijn schouders rust,” zegt hij. “Ik heb die gedachte van tijd tot tijd: ‘Dit is gewoon rot!’ Dus dan zeg ik het hardop en dan gaat het over.”

In haar geval weet Nita dat haar gezondheid verder zou kunnen verslechteren. Ze weet dat er iets met Doug kan gebeuren. Ze is een pragmaticus. Uit haar leunstoel heeft ze mogelijke toekomstige woonsituaties uitgetekend en becijferd. Ze weet dat ze veel dingen niet onder controle heeft, maar ze blijft vastbesloten, zegt ze, om te streven naar “zoveel vreugde als ik kan,” ondanks haar omstandigheden. “Ik heb voldoende vertrouwen in mezelf” – ze slaat zich op de borst – “dat ik een manier zal vinden. Ik weet niet zeker hoe. Maar ik heb het tot nu toe gedaan en ik zal het blijven doen.”

David Tuller doceert volksgezondheid en journalistiek aan de Universiteit van Californië, Berkeley. Hij is vaste reporter en redacteur geweest bij zowel The San Francisco Chronicle als Salon.com, en hij heeft regelmatig bijdrages geleverd aan The New York Times en andere publicaties. Op Berkeley krijgt hij steun vanuit een toelage via Kaiser Permanente aan de Graduate School of Journalism.