Door David Tuller, DrPH, 28 augustus 2017

Dit is een ingewikkelde post. Hier zijn de belangrijkste punten. De rest zijn details:

• Professor Esther Crawley en co-auteurs beweerden dat een studie uit 2011 in BMJ Open vrijgesteld was van ethische review omdat het om de routinematige inzameling van gegevens ging voor “dienstevaluatie.” Toch was de studie uit 2011 geen evaluatie van routinematige klinische dienstverlening – het was ontworpen als testrit van een nieuwe methode om ongediagnosticeerde CVS/ME-patiënten te identificeren onder leerlingen die heel vaak afwezig zijn.

• Om de claim te ondersteunen dat de studie vrijgesteld was van ethische review, citeerden Professor Crawley en co-auteurs een oordeel van de ethische onderzoekscommissie dat niets te maken had met de gegevensverzamelingactiviteiten beschreven in de paper van 2011.

• Voor de studie uit 2011 werden schoolbrieven naar families van 146 leerlingen gestuurd, waarin ze uitgenodigd werden voor een gesprek met Professor Crawley. Uiteindelijk werden er slechts 28 geïdentificeerd die CVS/ME hadden – wat betekent dat meer dan 100 families van leerlingen zonder CVS/ME potentieel onthutsende brieven ontvingen die hen uitnodigden op een medische bespreking over een gevoelig onderwerp. Dit type pilootprogramma valt buiten de reikwijdte van wat velen zouden beschouwen als een dienstevaluatie.

• Toen een reviewer vóór publicatie de gegevensverzamelingsactiviteiten opmerkte, zoals beschreven in de paper, deed hij ernstige vragen rijzen over het gebrek aan ethische review. In haar antwoord gaf Professor Crawley geen bevredigende antwoorden op de zorgen die geuit werden door de reviewer, maar BMJ Open publiceerde de paper toch, zonder ethische review.

• Het recente antwoord van BMJ Open op de zorgen is verwarrend, tegenstrijdig en ontoereikend. In afzonderlijke e-mails hebben de redacteur en hoofdredacteur twee afzonderlijke en onverenigbare verantwoordingen gegeven voor de beslissing om zonder ethische review te publiceren. Geen enkele verklaring is overtuigend.

**********

Voor een studie uit 2011 hypothetiseerde Professor Esther Crawley van Bristol University dat veel kinderen ongediagnosticeerd bleven voor chronisch vermoeidheidssyndroom / myalgische encefalomyelitis. Dus besloot ze om te onderzoek of lijsten van schoolafwezigheid meer gevallen zouden opleveren.

Ze werkte samen met drie scholen en ontwierp een pilootprogramma dat gericht was op leerlingen met een voorgeschiedenis van 20% of meer afwezigheid voor onverklaarde redenen. Leerlingen en hun families werden uitgenodigd om samen te komen en dit patroon van schoolafwezigheid te bespreken met Professor Crawley, een kinderarts, en ook met een schoolmedewerker. Sommige van deze leerlingen werden vervolgens geëvalueerd en behandeld bij de klinische dienst van Professor Crawley voor mensen met CVS/ME in Bath. (Ik gebruik CVS/ME hier omdat dat de term is die Professor Crawley gebruikt.)

De studie, gepubliceerd in het tijdschrift BMJ Open, concludeerde dat een programma dat dit soort hulpverlening op school inhoudt, op basis van afwezigheidsrapporten eerder ongediagnosticeerde kinderen kon identificeren, die dan baat zouden kunnen hebben bij een behandeling. Maar er was een zorgwekkende wending: Professor Crawley en haar co-auteurs hebben geen ethische review gevraagd van een U.K. National Health Service Research Ethics Committee [ethisch comité voor onderzoek van de Britse Nationale Gezondheidsdienst, afgekort REC, n.v.d.r.] zoals normaal verwacht wordt van studies met menselijke proefpersonen. In plaats daarvan bevatte de paper de creatieve claim dat de studie vrijgesteld was van zo’n review omdat het gekwalificeerd werd als “dienstevaluatie.”

[Belangrijke informatie in deze post komt van documentatie verstrekt door een onafhankelijk onderzoeker, die het verkregen heeft via een verzoek op basis van vrijheid van informatie aan de NHS Health Research Authority [HRA, Britse belangenverdediger van patiënten en volksgezondheid in onderzoek, n.v.d.r.] en dan met BMJ Open correspondeerde over de kwestie. Om volledig transparant te zijn: Professor Crawley is geen fan van mijn werk en heeft mij publiekelijk beschuldigd van het schrijven van “lasterlijke blogs”. Zij heeft echter herhaaldelijk verzaakt om op mijn verzoeken te antwoorden om documentatie of bewijs voor te leggen dat iets wat ik geschreven heb over haar werk, vals of onjuist is.

Volgens de HRA-richtlijnen worden studies over dienstevaluaties “ontworpen en uitgevoerd enkel en alleen om de huidige zorg te definiëren of beoordelen”, en “hebben betrekking op minimaal extra risico, last of ingrijpen voor deelnemers.” Voor deze studies zijn onderzoekers niet verplicht om het soort ethische review aan te vragen van een REC dat gemandateerd is voor wat als “onderzoek” wordt beschouwd – dat wil zeggen: studies die potentieel riskanter, belastend of ingrijpend zijn voor patiënten en die mogelijk meer ethische problemen doen ontstaan.

Een review vóór publicatie van de paper uit 2011 belichtte het gebrek aan ethische review als een belangrijk probleem. [ BMJ Open heeft een open reviewproces, dus reviews en antwoorden van auteurs worden bij het gepubliceerd artikel gepost.] In zijn commentaar vroeg de reviewer zich af hoe de acties die genomen zijn om nieuwe patiënten te identificeren, zoals beschreven in de paper, beschouwd konden worden als dienstevaluatie in plaats van onderzoek. In haar antwoord op deze review vóór publicatie, gaf Professor Crawley geen directe en bevredigende antwoorden op de zorgen van de reviewer, maar de redactie van BMJ Open bleek geen verdere stappen te ondernemen om dit probleem aan te pakken.

De onafhankelijk onderzoeker die de documentatie verkreeg, schreef eerder dit jaar naar BMJ Open over de kwestie. Na het beoordelen van de zaak, erkende de redacteur van het vakblad het onvermijdelijke, nl. dat de studie van Professor Crawley uit 2011 “geen strikte dienstevaluatie is”, maar beweert dat het desalniettemin vrijgesteld is van ethische review door andere redenen. Deze retroactieve claim voor vrijstelling was echter zelf gebaseerd op valse informatie. (Ik weet het, ik weet het, het is verwarrend. Sorry!)

De centrale vraag hier is of de studie in BMJ Open uit 2011 omschreven had moeten worden als “onderzoek”, waardoor een ethische review door REC verplicht was geweest, of een “dienstevaluatie,” waardoor het dat niet was geweest. BMJ Open zelf bleek zijn mening te hebben uitgedrukt door de studie te publiceren onder een prominente hoofding getiteld “Onderzoek”. De studie omvatte een hypothese die getest moet worden, evenals een specifieke “onderzoeksvraag”: markers van wat normaalgezien gedefinieerd wordt als onderzoek en niet als dienstevaluatie.

Bovendien heeft de paper zich duidelijk niet voorgesteld als het onderzoeken van “lopende zorg”, zoals de HRA-definitie van dienstevaluatie stelt, maar als testrit voor een nieuwe strategie of interventie voor het identificeren van eerder ongediagnosticeerde patiënten. De belangrijkste uitkomstmaat was “het aantal kinderen dat pas gediagnosticeerd is met CVS/ME.” Op het eerste gezicht klinkt dit niet als een onderdeel van een dienstevaluatie over de zorg voor patiënten die al opgevolgd worden.

Ter ondersteuning van de bewering dat de studie geen ethische review van een REC moest ondergaan, gaf de paper de volgende verklaring: “De klinische dienst in deze studie werd verstrekt als hulpverlening van de specialistische CVS/ME-dienst in Bath. Het REC van North Somerset & South Bristol besliste dat het verzamelen en analyseren van gegevens van kinderen en jonge mensen die door de gespecialiseerde CVS/ME-dienst gezien werden, onderdeel waren van de dienstevaluatie en derhalve geen ethische review vereisten door het REC van de NHS of goedkeuring van het R&D office [bureau voor onderzoek en ontwikkeling] van de NHS (REC-referentienummer 07/Q2006/48).” [De aparte kwestie van het verkrijgen van goedkeuring van NHS en R&D is niet van belang hier.]

Een REC-referentienummer dat geciteerd wordt in een paper, kan vaak een opvatting duidelijk maken, specifiek over de betreffende studie en de gegevensverzamelingsmethode in kwestie. In dit geval betrof het REC-nummer een beslissing uit 2007 over een gegevensverzamelingsprocedure die erg verschillend is van de activiteit in het pilootprogramma uit 2011 om hulpverlening uit te voeren via het controleren van schoolafwezigheidsopnames. [De onafhankelijke onderzoeker verkreeg de documentatie over de beslissing uit 2007 via een verzoek op basis van vrijheid van informatie.]

De beslissing van REC uit 2007 betrof een aanvraag om toelating om het schema uit te breiden van de evaluaties van kinderen die doorverwezen werden naar en gespecialiseerde zorg kregen van de klinische dienst voor CVS/ME in Bath van Professor Crawley. De klinische dienst voerde op dit moment evaluaties uit met verschillende vragenlijsten bij aanvang en na 12 maanden. De REC-aanvraag stelde voor om verdere bepalingen toe te voegen na zes weken en zes maanden, met als argument dat dit nuttig zou zijn voor de evaluatie van de dienst evenals de verbetering van het leveren van klinische zorg.

In antwoord op een vraag over hoe patiënten voor dit uitgebreide vragenlijstregime “geïdentificeerd”, “benaderd” en “gerekruteerd” zouden worden, verklaarde de REC-aanvraag dat “er geen verandering zal zijn in de manier waarop potentiële deelnemers geïdentificeerd worden.” Met andere woorden, de aanvraag gaf expliciet geen beschrijving of verzocht geen toestemming voor het identificeren van nieuwe patiënten of het implementeren van nieuwe methoden om ongediagnosticeerde kinderen te rekruteren. Het vroeg gewoon toestemming om meer gegevens te verzamelen over patiënten die via standaardkanalen verwezen werden naar de klinische dienst voor CVS/ME. De bijkomende last voor patiënten en hun familie werd als minimaal beschouwd; de REC-toepassing schatte dat het invullen van twee reeksen van extra vragenlijsten minder dan 20 minuten per keer zou vergen.

Na de beoordeling van de aanvraag heeft het REC van North Somerset & South Bristol een brief gestuurd d.d. 1 mei 2007. Dit is het belangrijkste deel: “Leden [van het REC] beschouwden dit project als een dienstevaluatie. Daarom vereist het geen ethische review door een REC van de NHS of goedkeuring van het R&D office van de NHS.”

De brief verwees naar “dit project” – i.e. de activiteiten voorgesteld in de aanvraag, met name het uitgebreide schema van evaluaties wat voor deelnemers minder dan 40 minuten in beslag zou nemen. De brief gaf niet aan dat dezelfde overweging of bepaling van toepassing waren op andere, nog niet gespecificeerde projecten met nog niet gespecificeerde gegevensverzamelingsactiviteiten – zoals inspanningen om schoolverzuim te controleren en nieuwe patiënten te rekruteren.

Toch heeft Professor Crawley dit REC-referentienummer uit 2007 aangehaald om de zaak te ondersteunen dat niet alleen de studie uit 2011 maar verschillende andere studie vrijgesteld waren van REC-review als dienstevaluatie in plaats van als onderzoek. Sommige andere studies die het REC-referentienummer citeren, lijken daadwerkelijk in aanmerking te komen als dienstevaluatie. Maar volgens de redacteur van BMJ Open is de studie van Professor Crawley uit 2011 “geen strikte dienstevaluatie,” een bepaling die in strijd is met wat de paper zelf zegt.

In de paper uit 2011 lijken de auteurs overdreven beweringen te maken over de vrijstelling van dienstevaluatie door het REC van North Somerset & South Bristol. De REC-brief uit 2007 deed geen allesomvattende bewering dat eender welke gegevensverzameling van eender welke jonge mensen gezien door de klinische dienst, beschouwd kan worden als een dienstevaluatie. Het maakte de striktere bevinding dat het uitbreiden van het huidige beoordelingsschema door verschillende vragenlijsten toe te voegen op twee punten in de tijd, zoals specifiek uitgezet in de REC-aanvraag, beschouwd kon worden als dienstevaluatie.

Laat ons een vergelijking maken van dat beperkte gamma aan activiteiten, goedgekeurd als dienstevaluatie, en de gegevensverzamelingsstrategie gebruikt voor Professor Crawleys studie uit 2011. Nadat leerplichtambtenaren de kinderen geïdentificeerd hadden die voldeden aan de in de studie aangegeven afwezigheidsdrempel, kregen de families “een brief van de school waarin ze werden uitgenodigd voor een vergadering met een kinderarts van het specialistische CVS/ME-team van Bath (EMC), en een lid van het schoolteam, om te bespreken waarom hun kind vaak afwezig was van school”. [EMC is Professor Crawley.] Sommigen van deze leerlingen werden vervolgens onderzocht aan de klinische dienst van Bath en kregen een behandeling aangeboden, indien aangewezen.

Het is belangrijk te vermelden dat de drempels voor afwezigheid op school, aangegeven in de studie, veel meer leerlingen opleverden dan het aantal dat uiteindelijk de diagnose CVS/ME kreeg. Er werden brieven verstuurd naar de families van de 146 leerlingen die in aanmerking kwamen voor de afwezigheidscriteria. Uiteindelijk werd bij 28 van hen CVS/ME vastgesteld. Met andere woorden: voor deze studie kregen de families van 118 leerlingen die geen CVS/ME hadden, brieven van de school toegestuurd om hen op te roepen voor een medische bespreking over een gevoelig onderwerp. De families kregen deze brieven, die mogelijk angst en verontrusting veroorzaakten, als onderdeel van wat zogezegd een dienstevaluatie was voor jonge mensen die de diagnose CVS/ME al hadden.

Het is moeilijk te begrijpen hoe het sturen van dat soort brieven en het rekruteren van nieuwe patiënten op deze mogelijk opdringerige manier, beschouwd kan worden als onderdeel van een dienstevaluatie voor “lopende zorg”, en zeker omdat het hier om een pilootproject ging. Het lijkt ongebruikelijk voor onderzoekers om ethische review te omzeilen voor zo’n actieve poging tot patiëntenrekrutering, en al helemaal omdat hun benadering voor identificatie van mogelijke gevallen van CVS/ME waarschijnlijk een impact zou hebben op een onbepaald aantal leerlingen en families buiten hun specifieke doelgroep.

Een reviewer, die door BMJ Open werd gevraagd om commentaar te geven op het ontwerp van de paper van 2011, leek zelfs verontrust door het gebrek aan ethische review en goedkeuring. In zijn commentaar zei hij verbaasd te zijn dat het REC het hulpverleningsaspect van de studie zou beschouwen als dienstevaluatie, vrijgesteld van ethische goedkeuring, eerder dan als onderzoek dat die goedkeuring vereist.

Dit is wat hij schreef: “Het is begrijpelijk dat het REC het gebruik van routineuze gegevens uit de bestaande klinische dienst misschien niet beschouwt als onderzoek… maar het is verwonderlijk dat ze de toezichtscomponent niet bekeken als onderzoek. Kinderen die niet bekend staan bij diensten werden gecontacteerd door middel van gegevens van hun school, en volgens mij brengt dit belangrijke problemen met vertrouwelijkheid en gegevensbescherming met zich mee. Ik ben dan ook verbaasd, gezien mijn ervaring als onderzoeker en eenmalig REC-lid, dat het REC dit niet beschouwt als onderzoek. In de veronderstelling dat het REC volledig op de hoogte was van deze kwesties, en toch de beslissing nam dat het werk geen onderzoek was, dan zou het niet eerlijk zijn om de publicatie te betwisten om die redenen, maar de auteurs zouden een uitgebreidere verklaring moeten geven, en in het belang van de openheid zouden ze hun aanvraag bij het REC en de verdere correspondentie beschikbaar kunnen maken bij de publicatie.”

De verklaring van de reviewer gaat er duidelijk van uit dat Professor Crawley en haar collega’s een aanvraag hadden ingediend en hadden gecorrespondeerd met het relevante REC over de specifieke activiteiten met betrekking tot de studie over afwezigheid op school. Uitgaande van die veronderstelling, uitte hij een redelijk verzoek, nl. dat ze de REC-aanvraag en correspondentie zouden publiceren samen met de paper. De reviewer vroeg ook aan de auteurs om meer informatie te verstrekken over wat de families verteld werd, en hoe hun toestemming voor deelname aan het project werd verkregen.

Een dergelijke review vóór publicatie zou bij de redactie alarmbellen moeten doen rinkelen, tenminste genoeg om de auteurs ertoe te bewegen aanvaardbare antwoorden te verschaffen. Maar dat gebeurde blijkbaar niet in dit geval. In reactie op de commentaren van de reviewer, citeerde Professor Crawley geen enkele correspondentie met het REC over de besproken studie over afwezigheid op school, mogelijk omdat die correspondentie niet bestaat. Ook ging ze niet echt in detail over welke informatie de families kregen, en hoe toestemming werd verkregen. En ze vermeldde niet dat ze zich niet baseerde op recente correspondentie met het REC over deze specifieke studie, zoals de reviewer veronderstelde, maar wel op een REC-oordeel over een veel beperktere methode voor het verzamelen van bijkomende gegevens van vier jaar eerder.

In plaats daarvan legde Professor Crawley in haar antwoord uit dat “de specialistische dienst het advies kreeg dat ethische goedkeuring voor routinematige verzameling en analyse van dienstgegevens niet vereist is.” Ze gaf geen afdoende verklaring waarom dit pilootprogramma in aanmerking kwam als “routinematige verzameling en analyse van servicegegevens”, terwijl het hulpverlening betrof aan families van wie de kinderen nog niet ingeschreven waren bij de klinische dienst, waaronder vele families van wie de kinderen niet eens CVS/ME hadden. In plaats daarvan verwees ze naar het feit dat ze een multidisciplinaire pediater is en dat de kinderen gezien werden in aan de school verbonden groepspraktijken, hoewel het niet helemaal duidelijk is waarom deze feiten de studie zouden moeten vrijstellen van ethische review.

In haar reactie refereerde Professor Crawley ook aan de bewondering die ze voor haar werk kreeg van mensen in hoge functies. “Het project kreeg zeer veel aandacht van het Departement Onderwijs, waar het vorig jaar vernoemd werd als voorbeeldig tijdens de opleiding voor leerplichtambtenaren in het VK”, schreef ze. Maar of onderwijsambtenaren nu wel of niet onder de indruk waren van Professor Crawley en haar werk was natuurlijk niet relevant in deze kwestie, nl. of de studie beschouwd moest worden als onderzoek of als dienstevaluatie. Het was niet duidelijk waarom Professor Crawley dit punt erbij betrok, buiten dan misschien om te suggereren dat ze voorstanders had met belangrijke functies.

Zoals blijkt uit de reactie van Professor Crawley, vroeg ze verdere verzekering dat de betrokken gegevensverzameling inderdaad deel uitmaakte van een dienstevaluatie. Dit is wat ze schreef: “We hebben navraag gedaan bij de coördinator voor het lokale REC of het registreren van resultaten op groepspraktijken verbonden aan scholen, geleid door schoolverpleegkundigen, deel uitmaakt van een dienstevaluatie (en dus niet ingediend hoeft te worden bij het REC), en ze hebben bevestigd dat dat klopt.”

Deze verklaring is verwarrend. De groepspraktijken beschreven in deze studie kunnen redelijkerwijs niet omschreven worden als aan school verbonden groepspraktijken, geleid door schoolverpleegkundigen. Volgens de paper waren ze specifiek opgesteld zodat Professor Crawley de kinderen en hun families, die geïdentificeerd werden via het pilootprogramma dat zij had ontwikkeld, zou kunnen ontmoeten. Professor Crawley is geen schoolverpleegkundige. De omschrijving in de paper van de besprekingen met families verwees naar de aanwezigheid van “een lid van het schoolteam”, niet een schoolverpleegkundige. Professor Crawleys eigen reactie op de reviewer vóór publicatie gaf aan dat dit teamlid “meestal de leerplichtambtenaar” was.

De studie zelf zei net dat “het van belang kan zijn te evalueren of schoolverpleegkundigen, eerder dan dokters, de eerste evaluatie kunnen uitvoeren in aan scholen verbonden groepspraktijken.” Met andere woorden: de manier waarop Professor Crawley persoonlijke gegevens verzamelde voor dit pilootprogramma had weinig of niks te maken met het verstrekken van routinematige zorg in door schoolverpleegkundigen geleide, aan scholen verbonden groepspraktijken.

In ieder geval verstrekte Professor Crawley geen documentatie van deze uitwisseling met de ongenoemde “coördinator voor het lokale REC”. Noch gaf ze enig detail over wat deze ongenoemde lokale coördinator was verteld. Werd de coördinator simpelweg verteld dat dit gegevensverzameling was, gemaakt tijdens routinematige zorg in door schoolverpleegkundigen geleide groepspraktijken? Of werd de coördinator verteld dat dit een pilootprogramma was om voordien ongediagnosticeerde patiënten te identificeren, via hun schoolafwezigheidsopnames?

Werd de coördinator bovendien verteld dat families brieven zouden krijgen om hen uit te nodigen voor een bespreking met een multidisciplinaire pediater op school, waarschijnlijk in de aanwezigheid van de leerplichtambtenaar van de school, maar niet van een schoolverpleegkundige? Werd de coördinator verteld dat de leerlingen vervolgens misschien gerekruteerd zouden worden als patiënten van een klinische dienst, geleid door de multidisciplinaire pediater? Werd de coördinator verteld dat de meesten van de families die geïdentificeerd en getroffen werden door dit rekruteringsproces, uiteindelijk geen kinderen met CVS/ME bleken te hebben? In afwezigheid van verder bewijs over dit blijkbaar doorslaggevende gesprek, is Professor Crawleys geruststelling uit tweede hand, dat de ongenoemde lokale coördinator het eens was met haar interpretatie van de gebeurtenissen, compleet nietszeggend.

De onafhankelijke onderzoeker die mijn aandacht vestigde op deze zaak (en input verschafte voor deze post) had om verduidelijking gevraagd bij BMJ Open over het gebrek aan ethische review. In antwoord op haar vraag, ontving ze in juni een e-mail van redacteur Adrian Aldcroft. Dit is wat hij schreef over de studie:

“Hoewel we ons bewust zijn van het feit dat het artikel gepubliceerd in BMJ Open strikt genomen geen dienstevaluatie is, zijn we het eens met de verklaring gegeven door The University of Bristol dat verdere ethische goedkeuring niet vereist zou zijn geweest voor de analyse, vanwege volgende vrijstelling:

‘REC-review is niet vereist voor volgende soorten onderzoek: Onderzoek dat zich beperkt tot secundair gebruik van gegevens die vooraf verzameld zijn in de loop van normale zorg (zonder dat, op het moment van verzameling, de bedoeling bestond deze te gebruiken voor onderzoek), op voorwaarde dat de patiënten of gebruikers van de dienst niet identificeerbaar zijn voor het onderzoeksteam dat het onderzoek uitvoert.’

De gegevens in het artikel in BMJ Open voldoen aan deze criteria.

Daarom vinden wij niet dat verdere actie omtrent dit artikel vereist is.”

Deze reactie loste de zaak niet op. Ten eerste was de verklaring dat het artikel uit 2011 “strikt genomen geen dienstevaluatie” was zo goed als een bevestiging van de aanklacht. Het was ook een stilzwijgende instemming met het feit dat de bewering van de paper zelf over vrijstelling van ethische review, onterecht was. En toen, via een soort van vrijstellingsachterpoortje, citeerde Aldcroft een recente verklaring van Bristol University dat studies vrijgesteld waren als het ging om “secundair gebruik van gegevens vooraf verzameld in de loop van normale zorg”. En Aldcroft vermeldde er droogweg bij dat de gegevens in het artikel “voldoen aan deze criteria”.

Deze laatste bewering is ontstellend, omdat ze zo overduidelijk onwaar is. De paper van 2011 omvatte geen “secundair gebruik” of gegevens “voordien verzameld in de loop van normale zorg”. De gegevens werden verzameld via de uitvoering van een pilootprogramma ontworpen door Professor Crawley, om een antwoord te geven op de specifieke “onderzoeksvraag” die gesteld wordt aan het begin van het artikel: “Zijn groepspraktijken op school een haalbare manier om kinderen met CVS/ME te identificeren en hen een behandeling aan te bieden?”

Daarenboven beweerde de door Aldcroft geciteerde vrijstelling van Bristol University dat de patiënten of dienstgebruikers “niet identificeerbaar” mogen zijn voor het onderzoeksteam. In dit geval was Professor Crawley de multidisciplinaire pediater die de families ontmoette, en ze was ook het hoofd van het onderzoeksteam. Gezien de omstandigheden is het onmogelijk te beweren dat patiënten in de studie “niet identificeerbaar” waren voor het onderzoeksteam, zoals de vrijstelling vereist. Dat maakt Aldcrofts bewering moeilijk te begrijpen, nl. dat de gegevens in het artikel van 2011 voldoen aan de noodzakelijke criteria voor vrijstelling van ethische review. Hij had zonder problemen het correcte antwoord kunnen vaststellen door de paper zelf na te kijken.

Vorige donderdag schreef ik naar Aldcroft ter opvolging. Ik schreef ook zowel het lokale REC aan, als de HRA, en ook Bristol University. (Ik schreef Professor Crawley niet rechtstreeks aan, omdat ik geconcludeerd heb dat ze geen e-mails van mij wil ontvangen. In plaats daarvan schreef ik naar de afgevaardigde van de juridische dienst bij wie ik eerder dit jaar kloeg over Professor Crawleys valse beschulding dat ik “lasterlijke blogs” zou schrijven.)

Ik heb niks teruggekregen van Bristol. Een woordvoerder voor de HRA schreef dat hij mijn specifieke kwestie over deze zaak niet kon beantwoorden, maar hij stuurde algemene informatie over RECs en dienstevaluaties. Ik ontving wel een e-mail van Trish Groves, hoofdredacteur bij BMJ Open (ze heeft ook andere titels), die schreef dat Aldcroft mijn e-mail naar haar had doorgestuurd.

Dr. Groves schreef dat de auteurs van de studie van 2011 zich toegelegd hadden op de bedenkingen over ethische review opgeworpen door de peer reviewer. Na een citaat uit het statement over “ethische goedkeuring” dat in de paper van 2011 zelf stond (en hierboven in deze post geciteerd is), schreef Dr. Groves: “Gezien het advies dat geleverd werd door het lokale REC, vinden wij dat de auteurs bevoegd waren de conclusies te trekken die ze getrokken hebben over het al dan niet aanvragen van ethische goedkeuring.”

Dit antwoord is onoprecht en zorgwekkend, vooral omwille van het feit dat BMJ Open zelf de studie publiceerde onder de rubriek “Onderzoek”. Dr. Groves heeft nu een compleet ander verslag gegeven van de zaak dan Aldcroft, redacteur van het blad, wat aangeeft dat er incoherentie of verwarring is rond het standpunt van het blad. Aldcroft beaamde dat de paper “strikt genomen geen dienstevaluatie” was en gaf dan een retroactieve verantwoording over waarom het hoe dan ook vrijgesteld was van ethische review. Volgens Dr. Groves’ versie was alles correct vanaf het begin. Maar ze legde dan niet uit waarom Aldcroft, namens BMJ Open, een ander standpunt had voorgesteld.

Dit is mijn vraag voor Dr. Groves: Vindt ze het echt goed dat, als onderdeel van een studie gedefinieerd als dienstevaluatie, meer dan honderd families van wie de kinderen geen CVS/ME hadden toch brieven van school kregen over een gevoelig onderwerp en uitgenodigd werden voor een bespreking met Professor Crawley? Gelooft Dr. Groves echt dat een nieuwe strategie testen ter identificatie van patiënten die nog niet gekend zijn bij de klinische dienst, gekwalificeerd kan worden als dienstevaluatie voor routinematige zorg? Ik betwijfel of ze dat echt gelooft, maar wie zal het zeggen? Verstandige mensen kunnen zichzelf heel wat domme dingen wijsmaken. Wat er ook van zij, door deze bedenkingen af te wijzen, heeft BMJ Open aangetoond dat er iets heel erg mis is met hun ethisch kompas.

Dr. Groves liet de deur nog wel op een kiertje. Ze schreef: ” BMJ Open is lid van het Committee on Publication Ethics [COPE, Comité voor Publicatie-ethiek, n.v.d.r.] en volgt hun raad en beleid voor beste praktijken. In het licht van de zaken die hier zijn opgeworpen, zullen we deze zaak indienen (geanonimiseerd, zoals altijd) bij het COPE-Forum.”

Toonaangevende wetenschappelijke vakbladen zijn lid van COPE. Spijtig genoeg geven toonaangevende wetenschappelijke vakbladen, op vlak van rigoureuze en eerlijke evaluatie van onderzoek van leden van de ideologische beweging van GET/CGT, inclusief Professor Crawley, weinig blijk van “publicatie-ethiek”. Dus ik verwacht niet meteen dat een onderzoek door COPE tot betere resultaten zal leiden.

© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling zuiderzon en abby, ME-gids.

---

Trial by error: verzoek om meer details over de studie van Crawley over afwezigheid op school

Door David Tuller, DrPH, Virology Blog, 30 augustus 2017

In de ochtend van 30 augustus 2017 stuurde ik volgende verzoek op basis van vrijheid van informatie naar de Bristol University. Mijn vriend en collega Steven Lubet, een professor aan de Nortwesthern Pritzker School of Law, deed samen met mij dit verzoek. Professor Lubet is een expert in juridische ethiek, naast veel andere domeinen, en in juli schreef hij een gastblog over de lezing over zogezegde “ethiek” die aan Oxford gegeven werd door Professor Michael Sharpe

Ons verzoek op basis van vrijheid van informatie aan Bristol betreft de studie van Esther Crawley naar afwezigheid op school, waar ik eerder over blogde [cf. supra]. In deze studie identificeerden scholen leerlingen met onverklaarde afwezigheden en nodigden hen en hun families uit om Professor Crawley te ontmoeten om de kwestie te bespreken. De studieauteurs vroegen geen ethische review voor deze studie op grond van het feit dat het slechts een “dienstevaluatie” betrof, ook al was het een testrit voor een nieuwe methode om eerder ongediagnosticeerde patiënten te identificeren voor de klinische CVS/ME-dienst van Professor Crawley.

Onder de omstandigheden waren we geïnteresseerd in het inkijken van de brieven die naar de families gestuurd werden, evenals alle andere informatie die ze kregen over de studie. We verstuurden het verzoek niet rechtstreeks naar Professor Crawley, maar naar de juridisch vertegenwoordiger van de Bristol University die mijn klacht behandelde over de valse beschuldiging van laster door Professory Crawley eerder dit jaar.

Dit is wat professor Lubet en ik schreven:

“In 2011 publiceerden Professor Crawley en twee collega’s, allen van de Bristol University, een studie in BMJ Open, getiteld Unidentified Chronic Fatigue Syndrome/myalgic encephalomyelitis (CFS/ME) is a major cause of school absence: surveillance outcomes from school-based clinics.” [Ongeïdentificeerde CVS/ME is een belangrijke oorzaak van afwezigheid op school: toezichtsresultaten van aan school verbonden groepspraktijken.]

Als onderdeel van de studie stuurden drie verschillende scholen brieven naar de families van kinderen met patronen van langdurige afwezigheid. Dit is hoe dit proces beschreven is in de paper in de BMJ Open: “Er werd families een brief gestuurd van de school die hen uitnodigde voor een bespreking met een pediater van het gespecialiseerde CVS/ME-team in Bath (EMC) en een lid van het schoolpersoneel om te bespreken waarom hun kind afwezig was van school.” EMC is Professor Crawley.

Onder de Britse Wet op de Vrijheid van Informatie verzoeken wij een kopie van de brief die gestuurd werd naar deze families – of kopieën van de brieven, als de verschillende scholen verschillende versies gebruikten. Uiteraard dienen de kopie of kopieën van de brief of brieven die gedeeld worden onder het FOI-verzoek, volledig geanonimiseerd te zijn. Gezien de herkomst van de studie veronderstellen we dat Bristol kopieën van de brieven in haar bestanden bewaart.

We verzoeken ook kopieën van de informatie over de studie uit 2011 naar schoolafwezigheid die aan de families en leerlingen verstrekt werd die via deze brieven gecontacteerd werden. Deze informatie bevatte mogelijk bijvoorbeeld geprinte of online folders of ander materiaal.

Ten slotte vragen we om een kopie van de toestemmingsformulieren of formulieren die deze families en leerlingen mogelijk gevraagd werden te tekenen als deelnemers in de studie uit 2011 naar schoolafwezigheid. Natuurlijk moeten dergelijke formulieren volledig geanonimiseerd zijn.

Dank u voor uw spoedige aandacht voor deze zaak.”

© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling zuiderzon, redactie abby, ME-gids.

Lees ook

• Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (1)
• Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (2)
• Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (3)
• Onderzoekers van de PACE-studie antwoorden David Tuller
• David Tuller reageert op de PACE-onderzoekers
• Petitie : Misleidende claims van PACE-studie moeten teruggetrokken worden
• Trial by error, vervolgd: heeft de PACE-studie echt een “strikt criterium” voor herstel toegepast?
• Trial by error, vervolg: Waarom is het “zusteronderzoek” van de PACE-studie “verdwenen” en vergeten?
• Overheid beveelt vrijgave van de gegevens van de PACE-studie
• Proffen schrijven open brief aan The Lancet en vragen herevaluatie van PACE-resultaten
• Open brief van Invest in ME over de PACE-studie aan de redacteur van The Lancet
• Trial by error, vervolgd: Het werk van het PACE-team voor verzekeringsmaatschappijen “houdt geen verband” met PACE. Echt waar?
• In het kielzog van het onderzoek van David Tuller, publiceren de PACE-onderzoekers een follow-upstudie
• ME Association: We betwisten het follow-uprapport van de PACE-studie
• Professor Jonathan Edwards: PACE-studie is “waardeloos”
• Oninterpreteerbaar: Fatale fouten in het PACE follow-uponderzoek van het chronisch vermoeidheidssyndroom
• Waarom de wetenschappelijke wereld het nodig heeft dat de PACE-gegevens worden vrijgegeven
• Reporter hekelt studie naar chronisch vermoeidheidssyndroom: ik stopte bij 14.000 woorden – genoeg was genoeg
• Een “moreel equivalent van oorlog” en de PACE-studie over chronisch vermoeidheidssyndroom
• Waarom ME-patiënten kritisch zijn over de PACE-studie
• Was onafhankelijke peerreview van de papers over de PACE-studie mogelijk?
• James Coyne over de “objectiviteit” van NHS Choices en het belachelijk maken van ME/CVS-patiënten
• Wat er voor nodig is voor Queen Mary om een verzoek om wetenschappelijke gegevens als “ergerlijk” te verklaren
• Update van mijn formeel verzoek voor het vrijgeven van de gegevens van de PACE-studie
• Formeel verzoek aan PLOS One om een Uitdrukking van Bezorgdheid uit te vaardigen voor de PACE-studie
• Waarom ik niet weet hoe PLOS zal reageren op de weigering van de auteurs om de data vrij te geven
• Antwoord van PLOS One op de bezorgdheid over de weigering van King’s College om de PACE-data te delen
• Proffen verzoeken om de gegevens van de PACE-studie
• King’s College London rekt tijd nog wat meer door weigering te herhalen om PACE-onderzoeksdata vrij te geven
• Herkennen wanneer het “beschermen van de privacy van patiënten” louter een excuus is voor het niet delen van de data
• Herzien van de economische analyse van de PACE-studie in PLoS One
• Een inkijk in de aanval op het delen van data
• Trial By Error, vervolgd: vragen voor Dr. White en zijn collega’s van de PACE-studie
• Niet-bekendgemaakte belangenconflicten in reviewprotocol van interventies voor medisch onverklaarde symptomen
• Trial by error, vervolgd: heeft de PACE-studie werkelijk bewezen dat graduele oefentherapie veilig is?
• Trial by error, vervolgd: meer nonsens van The Lancet Psychiatry
• We zijn tenminste niet ergerlijk
• Verdere inzichten in de oorlog tegen het delen van data
• Trial by error, vervolgd: een paar woorden over pesterijen
• Het heroverwegen van het beleid rond het onderzoek naar en de behandeling van ME/CVS
• Opnieuw een open brief aan de Lancet
• What About ME? Deel 1: ME-patiënten vragen patiëntenorganisaties kleur te bekennen t.a.v. PACE
• Ook België steunt in open brief de globale oproep om de PACE-data vrij te geven
• Lezing Dr. David Tuller en Prof. Frans Visser tijdens Nederlandse première Forgotten Plague
• Petitie met 12.000 handtekeningen aan The Lancet bezorgd om de PACE-studiedata vrij te geven
• Open brief Prof. Malcolm Hooper aan The Lancet
• Een half jaar gaat voorbij zonder de vrijgave van PACE-studiedata uit PLOS One
• PACE-Gate: de controverse over de grootste studie naar CGT en GET bij ME/cvs
• Proffen schrijven open brief aan PLoS One i.v.m. PACE-studie naar CGT/GET
• Correctie van PLoS verwijdert geanonimiseerde patiëntengegevens in studie naar CVS (& zet ze daarna terug)
• “Hun mond viel open van verbazing over de PACE-trial naar CGT en GET.”
• Rechtbank eist vrijgave van de gegevens van de PACE-studie naar CGT en GET voor ME/CVS
• Queen Mary University of London “bestudeert” de regelgeving om de PACE-data vrij te geven
• The Lancet struikelt opnieuw over de PACE-studie
• Trial by error, vervolgd: mijn vragen voor de hoofdredacteur van The Lancet, Richard Horton
• Vrijgave data PACE-team volgens originele protocol
• Verklaring QMUL: bekendmaking van de data van de PACE-studie onder de Wet op de Vrijheid van Informatie
• Persbericht. De vrijgave van de PACE-data is een fundamentele overwinning voor mensen met ME/cvs
• Stop studies naar graduele oefentherapie voor ME/CVS
• Prof. Van der Meer waarschuwt voor delen van data met “je vijanden”
• Geen “herstel” in de PACE-studie, blijkt uit nieuwe analyse
• Slechte wetenschap heeft miljoenen ME/cvs-patiënten misleid. Hier leest u hoe we terugvochten.
• Belangrijkste punten uit de analyse van de ruwe data voor “herstel” van de PACE-studie
• Bewijs voor aanbevolen behandelingen voor ME en CVS houdt geen stand
• Trial by error, vervolgd: de echte data van de PACE-studie
• Erger dan de ziekte
• De PACE-studie: waar “herstel” niet betekent dat je terug gezond bent
• Hoe de brief van Alem Matthees het mysterie van ME/cvs hielp oplossen
• Een open brief aan Psychological Medicine over “herstel” en de PACE-trial (Update)
• Opnieuw een open brief aan Psychological Medicine!
• De bal misslaan bij ME/cvs
• Trial by error, vervolgd: de nieuwe FITNET-studie voor kinderen
• Trial by error, vervolgd: een vervolgpost over FITNET-NHS
• Trial by error, vervolgd: de Nederlandse studies (opnieuw!), en een Esther Crawley-bonus
• Trial by error, vervolgd: mijn lasterlijk bloggen op Virology Blog
• Trial by error, vervolgd: een open brief aan het bestuur van het CFS/ME Research Collaborative (CMRC)
• Trial by error, vervolgd: CFS/ME Research Collaborative aan Virology Blog: “Rot op!”
• Trial by error, vervolgd: Het CMRC bevestigt volledige steun aan Lasterlijke Esther
• Trial by error, vervolgd: ME Research UK stapt uit het CFS/ME Research Collaborative
• Trial by error, vervolgd: mijn “scheur-het-aan-flarden”-toespraak bij Invest in ME
• David Tuller zamelt geld in voor Virology Blogs Trial by error: verslaggeving over PACE, ME/cvs en verwante onderwerpen
• Trial by error, vervolgd: mijn brief aan de University of Bristol  
• Crowdfundingcampagne David Tuller in teken van ME: nog twee weken te gaan…
• David Tuller komt op voor ME: de laatste tien dagen van de campagne…
• Trial by error, vervolgd: is PACE een geval van wetenschappelijk wangedrag?
• Trial by error, vervolgd: de reis van Julie Rehmeyer “Through The Shadowlands”
• Trial by error, vervolgd: meer over graduele oefentherapie van Peter White en The Lancet
• Trial by error: De CDC schrappen cognitieve gedragstherapie (CGT) en graduele oefentherapie (GET) voor ME/cvs
• Trial by error: De NICE-richtlijnen, en meer over de CDC
• Trial by error: NICE weigert om namen van experts te onthullen
• Trial by error: NICE verwerpt mijn verzoek op basis van vrijheid van informatie
• De PACE-trial, of hoe een medisch schandaal tot stand kwam
• Waarop moet je letten in de Speciale Editie van het Journal of Health Psychology over de PACE-trial
• Deel 2: Waarop moet je letten in de Speciale Editie van het Journal of Health Psychology over de PACE-trial
• Trial by error: de wanhopige pogingen van het Science Media Center om PACE te verdedigen
• Trial by error: gepensioneerde PACE-onderzoeker Peter White en Swiss Re
• Trial by error: mijn e-mailuitwisseling met de directeur van NICE